Los autores presentan tres casos de fístula arteriovenosa de pulmón, comentando la frecuencia con que coinciden con la enfermedad de Rendu-Osler, ocurriendo esto en dos de los enfermos. Señalan los síntomas y complicaciones más frecuentes de esta anomalía vascular; se comentan posibles mecanismos en la aparición de complicaciones neurológicas. Aconsejan el tratamiento quirúrgico, siendo éste realizado en uno de los enfermos con los resultados que se comentan.
Ciudad Sanitaria '"Virgen del Rocío··. Departamento de
Medicina Interna
Doctor Andréu Kern, Sevilla
Fístula arteriovenosa de pulmón
Doctores L. Trujillo Rodríguez, J . López Mejías, J. A. Fournier Andray
y J. Carneado de la Fuente
Los autores presentan tres casos de fístula arteriovenosa de
pulmón, comentando la frecuencia con que coinciden con la
enfermedad de Rendu-Osler, ocurriendo esto en dos de los
enfermos.
Señalan los síntomas y complicaciones más frecuentes de
esta anomalía vascular; se comentan posibles mecanismos en
la aparición de complicaciones neurológicas.
Aconsejan el tratamiento quirúrgico, siendo éste realizado
en uno de los enfermos con los resultados que se comentan.
El aneurisma árteriovenoso de pulmón es
una anomalía vascular, generalmente de
formas serpentean tes, paredes delgadas y
en forma de e nsar<~ cha miento sacciforme,
afectando a capilares, venas y arterias.
Aneurisma arteriovenoso de pulmón, fístula
arteriovenosa, hemangioma pulmonar o
te langiectasia pulmonar, son los nombres
con los que nos referimos a dicha anomalía
vascular.
Smith y Horton, en 1939. diagnostican
en vida el primer caso; Shenstone. en
1942. realiza con éxito la primera neumectomía
en una fístula arteriovenosa de pulmón
(5. 13. 14).
Su relativa rareza, así como la oportunidad
que hemos t enido de estu diar t res
casos en el plazo de un año, es lo que nos
impulsa a la presente comunicación clínica.
CASOS CLINICOS
Caso 1.0 - J. A. R. M. varón de cuarenta y
dos años; ingresa de urgencia por un cuadro
doloroso en fosa ilíaca derecha; ante la
posibil idad de que se tratase de una apendicitis
aguda, se interviene sin que se
comprobara tal diagnóstico.
Se descubre una anemia importante, con
valor hematócrito del 24 por 100 y hemoglobina
del 40 por 1 00; no se comprueba
que sangrara por tubo digestivo. Las pruebas
de coagulación fueron normales. Durante
su estancia en el hospital desapareció
la anemia.
En la exploración existen pequeñas telangiectasias
en cara, sobre todo en labios.
Interrogado en este sentido, refiere haber
tenido fre cuentes epistaxis. al igua l que
529
otros familiares, entre los cuales también
los hay con telangiectasias de idéntica localización.
La radiografía de tórax demuestra la existencia
de lesiones tubercu losas en ambos
vértices, así como una sombra poco densa,
del tamaño de una moneda Situada en
zona parahiliar izquierda (figura 1 ). En las
tomografías, dicha 1magen aparece bien
limitada, con los contornos algo irregulares,
quedando unida al hilio por unos trazos
curvilíneos de ·aspecto vqscular (figura 2).
530
Figura 1.
Figura 2.
Au.scultando sobre dicha zona, se oye un
soplo sistólico suave, de intensidad 1/6. El
electrocardiograma era normal. La saturación
arterial de oxígeno en reposo fue del
92 por 1 00, subiendo sólo a 94 por 1 00
tras repirar con oxígeno durante veinte
minutos.
Se· sospecha la existencia de una fístula
arteriolienosa de pulmón y se confirma en
la arteriografía selectiva practicada en el
tronco de la arteria pulmonar (figura 3) ..
La investigación familiar de este enfermo
Figura 3.
da los resultados que se expresan en la figura
4, en la que podemos apreciar la alta incidencia
familiar de telangiectasia y epistaxis.
Se le propuso al enfermo una próxima
intervención. pero perdimos el contacto
con él.
Caso 2.0 - F. G. C .. varón de veinte años:
ingresa por hemoptisis de repetición, estando
ya diagnosticado de fístula arteriovenosa
de pulmón. En la historia nos refiere que
a los dos meses de vida comienza con coloración
violácea de piel; a los dos años
tiene los primeros esputos hemópticos; a
los cuatro años inicia acropaquias en manos
y pies, que irán en aumento. Hacía
vida normal.
Siete años antes de su ingreso sufre un
episodio de tos irritativa que se sigue de
mareos y caída al suelo con pérdida de
conciencia, teniendo a continuación. una
hemoptisis abundante. Hubo una tentativa
de interven irlo de fístula arteriovenosa de
pulmón, desistiéndose, al parecer, en el
momento operatorio.
Hace cinco años lo diagnostican en el
Servicio de Neurocirugía de nuestro Hospital
(doctor Albert) de hemorragia su baracnoidea;
en las arteriografías cerebrales
practicadas en aquella fecha no se apreciaron
anomalías vasculares.
En la exploración hay una marcada cianosis
con acropaquias en manos y pies, así
como telangiectasias cutáneas localizadas
en manos, brazos y tórax. Existía uri evidente
desarrollo venoso en hemitórax
izquierdo, con latido arterial visible. Se
auscultá soplo continuo e intenso en una
amplia zona de dicho hemitórax; además
hay un sopló sistólico suave, 2/6, en mesocardio;
pulso arterial amplio y saltón; presión
arterial de 10/4. E 1 electrocardiograma
muestra una hipertrofia de ventrículo izquierdo
con signos de sobrecarga diastólica
(figura 5).
El valor hematócrito fue hasta del 73 por
1 00; la saturación del oxígeno arterial fue
del 71 por 100, subiendo sólo al 86 por
100 tras respirar con oxígeno al 100 por
1 OO. El estudio de coagulación reveló la
existencia de una coagulopatía de consumo,
que desapareció, así como la hemoptisis.
tras tratamiento con heparina.
En la radiografía de tórax había una opacidad
grande en pulmón izquierdo, mal delimitada
y con zonas de distinta densidad·
se observaba asimismo una evidente corro~
sión costal. Las tomografías no fueron más
demostrativas.
Había varios miembros de la familia que
presentaban telangiectasias cutáneas de
parecida localización a las del enfermo
contándÓse entre algunos de ellos episodio~
hemorrágicos del tipo de epistaxis y he moptisis.
·
Se le practica arteriografía pulmonar
(doctor óelcán, Escuela Profesional de Aparato
Circulatorio de Sevilla), demostrándose
la existencia de una fístula arteriovenosa a
nivel del lóbulo superior izquierdo (figura
6). Asimismo había una circulación patológica
en la base de dicho pulmón, con
imágenes que parecían corresponder a dilataciones
vasculares, siendo posible que
se tratase de pequeñas fístu las a dicho
nivel. El trazado vascu lar en pulmón derecho
era aparentemente normal.
Es intervenido (doctor Rivera López, Escuela
Profesional de Aparato Circu latorio
de Sevilla), encontrándose numerosos vasos
colaterales dilatados; se ligaron dos
ramas arteriales que ascendían hacia la
zona fistulosa.
Después de la intervención el enfermo
mejora algo, pero reaparece la cianosis,
aunque con menos intensidad. El contro l
531
(5)
1 ), Fa lleco. por eftt'e~ caNS.C..
2h Fallece co,.-, 41-• y ~.
})o FaAloco joo· ·n al ,.._ - -· ,_¡.
eh ~·.lJ.ec.e • lo3 :io!l .aa ... ;!Qr oau:.a ~ ,,. ___ ...,
6h u-otf'al ... t'r~--
7h l'llll ... por ~a,tla co..-¡ 6). .....l ~cr.aJ.• ~ ~ n:ht.. ~po-
9) • "'--1'1- .. pdalbl e tn.ae.itorl.ae - •.w:r- ar.c.a.
arteriográfico áemuestra que la fístula se
sigue rellenando de contraste.
Como la situación es prácticamente la
mis11a que antes de la intervención. y
además parece existir una circulación patológica
en la base de pulmón izquierdo.
encontrándose aparentemente indemne el
otro pulmón. puede intentarse una segunda
intervención. más radical. para efectuar una
neumectomía; actualmente estudiamos la
posibilidad de dicha indicación.
Caso 3 .0 -F. R. G .• varón de diez años. sin
antecedentes de interés. Tres meses antes
comienza con astenia. anorexia. vómitos.
palidez y orina oscura; fue diagnosticado
de hepatitis y posteriormente de tubercqlosis
pulmonar. El motivo de su ing_reso es
una fiebre de reciente aparición. que desaparece
en varios días sin tratamien~o antibiótico.
Existía en zona interescapular derecha un
soplo continuo de intensidad 1/6. que
aumentaba en la inspiración. siendo muy
localizado y no propagándose; marcada palidez
y esplenomegalia de un través de
dedo.
532
{9
• - lplded.•
a-~-""'
(l)
A su ingreso presentaba un valor hematócñto
del 30 por 100. que llegó a deseen~
der al 21 por 1 OO. con 6 ,3 gramos de
hemoglobina. No se pudo demostrar que el
enfermo sangrara. Tratándose con hierro,
vitaminas y extracto hepático la an'emia
desapareció. Las pruebas de coagulación
fueron normales. así como negativos los
cultivos de orina. hemocultivos, aglutinacioñes
y pruebas reumáticas. Por dificultades
técnicas no fue posible realizar gasometrias.
En la radiogratia de tórax se visualiza en
región infraclavicular derecha una opacidad
redondeada y de poca densidad, de la que
sale un trazo curvilíneo que se dirige al hilio
(figura 7). Sospechamos que se trata de
una fístula arteriovenosa, siéndonos muy
útil para el diagnóstico las tomografías realizadas
(figura S). Finalmente, la arteriografía
confirma el d iagnóstico (figura 9).
Ni el enfermo. ni los familiares revisados
presentan telangiectasias cutáneas o mucosas;
esperamos volver a ver al enfermo en
próximos controles y sentar la consiguiente
indicación quirúrgica.
I IJ:Ifotl• n•-
f s. t.C rllOC.AR O tOCRAM A. ,J;kal ~·""•""'• - 3J'J ( .... J
~1 40
Figura &.
533
A. de Bronconeumologia 6 - a
V / .
Figura 7.
DISCUSION
Podemos encontrar la fístula arteriovenosa
de pulmón bajo dos formas: Como una
única comunicación entre ramas secundarias
o terciarias arteriales y venosas, es
decir, una auténtica fístula arteriovenosa, o
bien como una masa angiomatosa, de
tamaño variable, donde se encontrarán
múltiples vasos afectados ( 1 0). Pero puede
haber una tercera forma, ·tratándose de
mdltiples fístulas a nivel microscópico; en
estos casos, junto .a una típica sintomatología
de fístula arteriovenosa pulmonar, nos
podemos encontrar con unos exámenes
534
Figura t.
Figura 8.
radiológicos negativos, incluyendo el angiográfico,
así como un · estudio necrópsico
·que tampoco evidencia la .existencia de
anomalías vascu lares, que en cambio aparecerán
en el examen microscópico en
forma de múltiples fístulas arteriovenosas
pulmonares (13). Asimismo existen algunos
casos raros en la literatura de comunicación
entre arteria pulmoñar y aurícula izquierda
(3).
Sabida es la relación existente entre fístula
arteriovenosa pulmonar y la enfermedad
de RendÚ-Osler (5, 7, 8, 11, 12, 13,
14), pudiendo aquélla ser una manifestación
más de dicha enfermedad. En tal caso
la fístula se puede considerar como una
forma mayor. y de localización pulmonar,
de las telangiectasias que preferentemente
aparecen en la piel, en la enfermedad de
Rendu-Osler. Se estima que el aneurisma
pulmonar ocurrirá aproximadamente en el
6 por 100 de los casos de telangiectasia
hemorrágica familiar. Una rara eventualidad
es la aparición de fístulas arteriovenosas en
pulmón motivadas por un carcinoma me·
tastásico tiroideo. esquistosomiasis pulmo·
nar o cirrosis hepática (3. 13).
En este sentido observamo3 cómo de 1m
tres casos por nosotros est:.Jd iados, dos de
ellos incidían sobre la enfermedad de Rendu-
Osler.
La aparición de síntomas. así como la
intensidad de ellos. dependerá del grado de
hipoxia existente (3. 5 , 8 , 13, 15). Se cal cula
que para manifestarse clínicamente es
preciso que aproximadamente el 25 por
1 00 de la sangre se trasvase por medio de
1:~ fístula del circuito venoso a la arterial;
Figur• 9 .
con ello la saturación del oxígeno en sangre
arterial disminuye ostensiblemente.
Vemos que la existencia de síntomas
estará en relación con el tamaño de la fístula;
debido a que estas anomalías frecuentemente
evolucionan aumentando de tamaño,
el momento del debut clínico será
cuando el shunt existente adquiera la cuantía
necesaria como para producir hipoxia.
De esta forma es fácil comprender que
los síntomas fundamentales de la fístula
arteriovenosa pulmonar sean la cianosis,
poliglobulia e hipocratismo digital (5, 8 , 12,
13). Otros síntomas menos frecuentes
serán la disnea, generalmente de escasa
cuantía, astenia, cansancio fácil y hemoptisis.
Asimismo podemos encontrarnos con
síntomas del tipo de las cefaleas, vértigos.
accesos sincopales, ataques epileptiformes
y parálisis transitoria s ( 12, 13). cuya explicación,
para algunos autores, será como
más adelante comentaremos al hablar de
las complicaciones neurológicas.
.S35
En la mayoría de los casos puede auscultarse,
por encima de la fístula, un soplo
sistólico o continuo, con reforzamiento du
·rante la inspiración. La silueta cardiaca
suele conservar su tamaño (3, 8 , 12). El
electrocardiograma general nente no presenta
trastornos (3, 5, 14, 18). aunque en
ocasiones puede exitir una sobrecarga diastólica
de ventrículo izquierdo, como ocurre
en uno de nuestros enfermos.
Pero a veces la fístula carecerá de manifestaciones
subjetivas y el diagnóstico se
hará casualmente durante un reconocimiento
en el que se encuentra una imagen
radiográfica sospechosa. o bien auscultándose
un soplo de dudosa interpret-ación. En
otras ocasiones se llegará al diagnóstico a
través de una hemoptisis en un enfermo
previamente sano y sin antecedentes de
pade~imientos pulmonares.
De los tres enfermos por nosotros estudiados
sólo el segundo de ellos era típicamente
sintomático, con una baja saturación
de oxígeno arterial; los otros dos carecían
de molestias subjetivas relacionables
con la fístula, aunque llama la atención la
existencia en ambos de una anemia c~yo
origen no nos fue posible determinar. Los
tres enfermos tenían soplo audible sobre la
zona fistulosa.
El hallazgo raa1ológico más característico
será la existencia de una o varias opacidades
redondeadas, bien delimitadas y a las
que en ocasiones se les pueden reconocer
imágenes de tipo vascular que las unen al
hilio (3, 5 , 7, 10, 13); a radioscopia , a
veces se aprecia un latido, así como cambios
de tamaño con las maniobras de Val-·
salva y Müller; las tomografías suelen resultar
un medio diagnóstico muy valioso.
Pero, naturalmente, será la angiografía el
medio exploratorio preciso para obtener la
<.onfirmación final de la existencia de una
fístula de este tipo.
En el primer enfermo la sospecha se inició
ante la visión de las tomografías; en el
segundo enfermo, tanto las radiografías
simples como las tomografías revelaban
una gran opacidad, difícil por sí sola de
conducir al diagnóstico, aunque orientada
hacia el origen vascular la existencia de
signos de corrosión costal, además de la
sintomatología clínic.a ya r~ferida. Fue únicamente
P.n el tercer enfermo donde la ra-
536
diografía simple móstraba una imagen altamente
subjetiva de tal anomalía vascular.
lo que unido al soplo ya descrito nos puso
en la pista del diagnóstico.
Es necesario el considerar que la fístula
puede no ser única, sino que existan varias
situadas en uno o los dos pulmones, así
como el que alguna de ellas sea muy pequeña
y difícil de poner de manifiesto. Para
obviar en lo posible estas circunstancias se
hace indispensable en todo caso practicar
la angiografía bilateral, con objeto de que
no nos pasen inadvertidas fístulas pequeñas
y no sospechadas en el otro pulmón (5, 11,
15).
Al valorar las complicaciones que pueden
ocurrir, comprenderemos que la evolución
será imprevisible. Las complicaciones más
frecuentes son el aumento de tamaño de la
fístula, las hemoptisis v hemotórax. siP.nclo
también factible la instauración de una
endocarditis bacteriana (5, 8, 13). Espe,
Cial interés tienen las complicaciones neurológicas;
ya vimos cuáles eran algunos de
los síntomas de este tipo que podían aparecer;
a ello debemos agregarle complicaciones
del tipo de los abscesos cerebrales.
que son frecuentes; embolias y otros accidentes
vasculocerebrales con hemiplejías
(3, · 5, 7, 12, 15). Estos episodios quedarían
justificados si con la fístula arteriovenosa
de pulmón coexistiese, como de hecho
sucede en ocasiones, telangiectasias y
aneurismas cerebrales: pero esto no siempre
ocurre así. Además de la probable existencia
de tales anomalías, una explicación
a estos síntomas y complicaciones la podemos
tener a . través de la suelta de embolias
gaseosas. En efecto, la fístula arteriovenosa
puede encontrarse en comunicación
con las vías aéreas, y la tos, provocada por
la hemoptisis, ocasionar un aumento de la
•presión intratorácica y efectuar una verdadera
inyección de aire en el sistema vascular,
pudiendo ello ocasionar una embolia
gaseosa en el territorio ce rebral (9 , 12).
Otro mecanismo posible para la explicación
de tales episodios sería el de las embolias
oaradójicas (3).
Nosotros úmcamente hemos visto complicaciones
en uno de nuestros enfermos.
precisamente el que clínicamente se manifestaba
de una manera típica; ingreso con
hemoptisis, que · va 1;:¡ .:; había tenido con
anterioridad; incluso en una ocasión se
acompañó de caída al suelo por pérdida
brusca de conciencia. Igualmente tenía el
antecedente de una hemorragia · subaracnoidea.
No queremos dejar de insistir sobre el
problema que se nos planteó con la anemia
encontrada en los otros dos enfermos.
En ambos casos pensamos en la pQsibilidad
de que hubiese alguna fístula situada
en otro órgano y que sangrara; esto no se
pudo demostrar. No obstante, el encontrar
anemia importante, que desaparece pronto,
en enfermos sin ninguna otra causa etiológica
aparente, y que eran portadores de
fístula arteriovenosa de pulmón, lo cual
abre la posibilidad de que tuvieran angiomas
a otro nivel, nos hace sugerir la hipótesis
anteriormente señalada.
El único tratamiento efectivo es el quirúrgico;
creemos que se debe intervenir en
todos los casos, incluso en los asintomáticos,
debido a la evolución que puede seguir
la fístula y a sus complicaciones (3, 5,
14). Se hará una exéresis segmentaría.
lobular o total, según la extensión del proceso,
pero siempre tendiendo al máximo
conservadurismo (3, 8 , 1 O, 14). Es aconsejable,
siempre que sea posible actuar
sobre la fí stula, ligándola o extirpándola,
sin resecar pulmón
Los síntomas suelen regresar en breve
plazo de tiempo; cuando después de extirpada
la fístula la saturación de oxígeno en
sangre arterial periférica no se normaliza,
significa, con toda seguridad, que deben
existir otras fístulas pulmonares; esta evolu
ción no esperada puede suceder porque
las nuevas fístul::~!; f11 Pr:=~n muv pequeñas y
no se vieran en el estudio angíográt1co, o
bien porque se abrieran tras la interv~'>nción
(3, 5 , 14, 15). Incluso es posible que
después de varios años de latencia clín ica
posoperatoria reaparezcan de nuevo los
mis11os síntomas, debido a- que hubiera
otras fístulas, pequeñas o cerradas, que
con el tiempo han crecido hasta adquirir la
cuantía necesaria como p~ra producir hipoxia
nuevamente.
A pesar de estos comentarios y de nues!
ra propia experiencia. somos decididamente
partidarios de la intervención quirúrgica,
incluso en los casos asintomáticos.
En el enfermo que hemos intervenido la
evolución fue la ya referida; dada la per sistencia
del llenado de la fístula, la posible
patología de la circulación en la base del
mismo pulmón, y ante la aparente indennidad
del otro pulmón, estudiamos la posibilidad
de realizar una neumectomía.
RÉSUMÉ
Les auteurs présentent trois cas de fistule
arterio-veineuse du poumon et commentent
la fréquence de coincidence avec la maladie
eje Rendu- Osler. Deux des patients présentent
cette coincidence. Les symptomes et
complications plus fréquentes de cette anoma'iP.
vasculaire sont signalés et les possible&'
mécanismes de l'apparition des complications
neurologiques. Le traitement chirurgicale
est !'indiqué. 11 a été réalisé dans l'un
des malades.
SUMMARY
Three cases of arteriovenous fistule of the
lung are studied. These fistules are
frequently associated with Rendu-Osler's
disease, as in two of our patients.
Symptoms and complications of tliese
vascular abnormality are exposed and the
a.a. commen't the possible mechanisms of
the neurological complications.
Surgical treatment is advisable. One of the
patients was successfully operated.
ZUSAMMENFASSU NG
Es werden drei Falle arterio-venóser Fisteln
der Lunge vorgestellt. Das haufige Zu- ·
sammentreten dieser Fi steln mit Morbus
Rendu-Osler wird unterstrichen. Die haufigsten
Symptome und Komplikationen dieser
vaskulare Anomalie werden vorgestellt und
die móglichen Mechanismen der neurologischen
Komplikationen werden besprochen.
Die chirurgi sche Behandlung ist indiziert.
Einer der Patienten ist chirurgisch behandelt
worden.
537
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