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Los corticoides contin&#250;an siendo la base del tratamiento actual&#44; y depende del compromiso cl&#237;nico&#44; curso progresivo y&#47;o reca&#237;das<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#44; con una evoluci&#243;n y pron&#243;stico variable<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Por su escasa frecuencia presentamos un caso de sarcoidosis con DP&#44; y la importancia del diagn&#243;stico diferencial con la infecci&#243;n tuberculosa&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 38&#160;a&#241;os&#44; natural de Ghana&#46; Diagnosticado en 2003 de tuberculosis &#40;TB&#41; latente&#44; sin realizar quimioprofilaxis y episodios de malaria durante la infancia&#46; Consulta por tos con expectoraci&#243;n hemoptoica&#44; disnea&#44; dolor tor&#225;cico pleur&#237;tico de 2 meses de evoluci&#243;n acompa&#241;ado de p&#233;rdida ponderal&#44; sin fiebre&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destacaba hipofonesis en base derecha con crepitantes y <span class="elsevierStyleItalic">roncus</span> hasta campos medios bilaterales&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax se objetivaban m&#250;ltiples infiltrados alveolares basales bilaterales con hilios de aspecto nodular que suger&#237;an la presencia de adenopat&#237;as acompa&#241;ado de DP derecho &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>A y B&#41;&#46; Anal&#237;ticamente destaca&#44; LDH de 134 con disminuci&#243;n de las prote&#237;nas y alb&#250;mina&#44; PCR de 63<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl y VSG de 47&#46; Espectro electrofor&#233;tico de prote&#237;nas con patr&#243;n inflamatorio sin pico monoclonal&#44; con autoinmunidad negativa y serolog&#237;a para VIH y VHC negativo&#44; con VHB y VHA pasada&#46; ECA de 89&#44;2 &#40;normalidad<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>50&#41;&#46; Mantoux con efecto <span class="elsevierStyleItalic">booster</span> negativo&#46; En la toracocentesis se obtiene l&#237;quido seroso compatible con exudado de predominio linfocitario&#44; ADA de 72&#46; Las tinciones&#44; cultivos&#44; y t&#233;cnicas moleculares espec&#237;ficas de micobacterias y hongos resultaron negativas&#59; inmunofenotipo sin datos de clonalidad&#44; mostraba importante poblaci&#243;n linfoide T con una relaci&#243;n CD4&#43;&#47;CD8&#43; de 4&#47;1 &#40;&#62;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3&#44;5&#41;&#46; Tras el PET&#47;TAC t&#243;raco-abdominal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C&#41; se realiza broncoscopia con biopsia transbronquial&#44; objetiv&#225;ndose granulomas epitelioides necrotizantes no caseificantes&#46; Diagn&#243;stico final de sarcoidosis pulmonar estadio <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> con DP secundario&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La prevalencia de DP en las distintas series de pacientes con sarcoidosis es rara&#44; oscilando entre el 1-2&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; aunque existen datos hasta el 8-10&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; La afectaci&#243;n pleural aparece a cualquier edad&#44; m&#225;s frecuente entre los 41-60 a&#241;os&#44; sin diferencia entre sexos&#46; Suele ser leve-moderado y habitualmente derecho &#40;48&#44;3&#37;&#41;&#59; encontr&#225;ndose fundamentalmente en los estadios <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> y <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> de la enfermedad&#46; Caracter&#237;sticamente se presenta como exudado seroso&#44; aunque est&#225;n descritos distintos tipos&#44; en funci&#243;n del mecanismo patol&#243;gico que los produzca&#46; Presenta predominio linfocitario &#40;caracter&#237;sticamente con una relaci&#243;n CD4&#43;&#47;CD8&#43; entre 2&#44;61 y 8&#44;6&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En los casos descritos en la literatura<span class="elsevierStyleSup">2</span> no tenemos constancia de si previamente presentaban positividad al PPD&#44; como ocurre en nuestro paciente&#44; que lo negativiz&#243; durante el estudio de la cl&#237;nica compatible con sarcoidosis&#46; Este efecto conocido como &#171;paradoja inmunol&#243;gica&#187;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; consiste en un fen&#243;meno inmunomediado en el que&#44; a pesar de la intensa inflamaci&#243;n local&#44; se puede desarrollar anergia secundaria a una disregulaci&#243;n de las c&#233;lulas T que intervienen en la inmunopatog&#233;nesis de la enfermedad&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por tanto&#44; en nuestro caso&#44; con PPD positivo previo y ADA en DP intensamente elevado&#44; interesaba descartar infecci&#243;n activa tuberculosa de manera fehaciente&#46; Para ello se realiz&#243; IGRA&#44; PCR&#44; tinciones y cultivos a micobacterias durante 8 semanas en l&#237;quido pleural&#44; que resultaron negativos&#46; Baciloscopia en BAS y orina&#44; as&#237; como biopsia pleural ciega con PCR de micobacterias&#44; cultivos y tinciones&#44; tambi&#233;n negativos&#46; A la espera de los resultados y dada la alta sospecha inicial de TB con el antecedente de TB latente no tratada&#44; se inici&#243; terapia anti-tuberculoest&#225;tica de prueba durante 10 d&#237;as&#44; sin respuesta satisfactoria&#46; Con la obtenci&#243;n de los resultados microbiol&#243;gicos negativos y con la alta sospecha de sarcoidosis pleuropulmonar en un paciente de raza negra&#44; iniciamos tratamiento con corticoides&#46; Se obtuvo mejor&#237;a cl&#237;nica y anal&#237;tica en los par&#225;metros de inflamaci&#243;n y desaparici&#243;n del DP&#44; corroborando el diagn&#243;stico de presunci&#243;n inicial&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por &#250;ltimo&#44; en nuestro paciente dado que exist&#237;a constancia de la exposici&#243;n previa a TB y estaba en tratamiento con corticoides se realiz&#243; quimioprofilaxis&#44; asumiendo que la reacci&#243;n cut&#225;nea PPD negativa constitu&#237;a un falso negativo en relaci&#243;n con la modificaci&#243;n de la inmunidad producida por la enfermedad en s&#237;&#46;</p></span>"
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Vol. 53. Issue 3.
Pages 170-171 (March 2017)
Vol. 53. Issue 3.
Pages 170-171 (March 2017)
Carta científica
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Derrame pleural: una presentación poco frecuente de sarcoidosis
Pleural Effusion: A Rare Manifestation of Sarcoidosis
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María Fontecha Ortega
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Mariafontechaortega@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Sergio Julio Rodríguez Álvarez, Jose Luis García Satué
Servicio de Medicina Interna, Hospital Universitario Getafe, Getafe, Madrid, España
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Sr. Director:

La sarcoidosis en una enfermedad granulomatosa sistémica de etiología desconocida. La localización más frecuentemente comprometida es a nivel pulmonar, asociando compromiso extrapulmonar de forma variable. Sin embargo, la afectación pleural con o sin la presencia de derrame pleural (DP) sarcoideo, es rara1,2. Así mismo no es extraña la presencia de síntomas sistémicos inespecíficos que dificultan aún más la sospecha clínica inicial3. El diagnóstico de sospecha se establece en función de los hallazgos clínico-radiológicos con confirmación histológica donde se evidencien granulomas epitelioides no caseificantes. Los corticoides continúan siendo la base del tratamiento actual, y depende del compromiso clínico, curso progresivo y/o recaídas1, con una evolución y pronóstico variable2. Por su escasa frecuencia presentamos un caso de sarcoidosis con DP, y la importancia del diagnóstico diferencial con la infección tuberculosa.

Varón de 38 años, natural de Ghana. Diagnosticado en 2003 de tuberculosis (TB) latente, sin realizar quimioprofilaxis y episodios de malaria durante la infancia. Consulta por tos con expectoración hemoptoica, disnea, dolor torácico pleurítico de 2 meses de evolución acompañado de pérdida ponderal, sin fiebre. En la exploración física destacaba hipofonesis en base derecha con crepitantes y roncus hasta campos medios bilaterales. En la radiografía de tórax se objetivaban múltiples infiltrados alveolares basales bilaterales con hilios de aspecto nodular que sugerían la presencia de adenopatías acompañado de DP derecho (figs. 1A y B). Analíticamente destaca, LDH de 134 con disminución de las proteínas y albúmina, PCR de 63mg/dl y VSG de 47. Espectro electroforético de proteínas con patrón inflamatorio sin pico monoclonal, con autoinmunidad negativa y serología para VIH y VHC negativo, con VHB y VHA pasada. ECA de 89,2 (normalidad<50). Mantoux con efecto booster negativo. En la toracocentesis se obtiene líquido seroso compatible con exudado de predominio linfocitario, ADA de 72. Las tinciones, cultivos, y técnicas moleculares específicas de micobacterias y hongos resultaron negativas; inmunofenotipo sin datos de clonalidad, mostraba importante población linfoide T con una relación CD4+/CD8+ de 4/1 (>3,5). Tras el PET/TAC tóraco-abdominal (fig. 1C) se realiza broncoscopia con biopsia transbronquial, objetivándose granulomas epitelioides necrotizantes no caseificantes. Diagnóstico final de sarcoidosis pulmonar estadio II con DP secundario.

Figura 1.

A) Radiografía de tórax PA. B) Radiografía de tórax lateral, se observan infiltrados alveolares parcheados en LM y LSI. Derrame pleural bilateral de predominio derecho. Adenopatías hiliares y mediastínicas en rango patológico. C) Imagen axial de la TC torácica con CIV, se observa el componente adenopático en compartimentos mediastínicos, hiliares bilaterales y periesofágico. Afectación alveolar bilateral de predominio subpleural bibasal con lesiones nodulares hacinares y broncograma aéreo de distribución subpleural parcheada.

(0.58MB).

La prevalencia de DP en las distintas series de pacientes con sarcoidosis es rara, oscilando entre el 1-2%3, aunque existen datos hasta el 8-10%4,5. La afectación pleural aparece a cualquier edad, más frecuente entre los 41-60 años, sin diferencia entre sexos. Suele ser leve-moderado y habitualmente derecho (48,3%); encontrándose fundamentalmente en los estadios I y II de la enfermedad. Característicamente se presenta como exudado seroso, aunque están descritos distintos tipos, en función del mecanismo patológico que los produzca. Presenta predominio linfocitario (característicamente con una relación CD4+/CD8+ entre 2,61 y 8,6)2. En los casos descritos en la literatura2 no tenemos constancia de si previamente presentaban positividad al PPD, como ocurre en nuestro paciente, que lo negativizó durante el estudio de la clínica compatible con sarcoidosis. Este efecto conocido como «paradoja inmunológica»3, consiste en un fenómeno inmunomediado en el que, a pesar de la intensa inflamación local, se puede desarrollar anergia secundaria a una disregulación de las células T que intervienen en la inmunopatogénesis de la enfermedad.

Por tanto, en nuestro caso, con PPD positivo previo y ADA en DP intensamente elevado, interesaba descartar infección activa tuberculosa de manera fehaciente. Para ello se realizó IGRA, PCR, tinciones y cultivos a micobacterias durante 8 semanas en líquido pleural, que resultaron negativos. Baciloscopia en BAS y orina, así como biopsia pleural ciega con PCR de micobacterias, cultivos y tinciones, también negativos. A la espera de los resultados y dada la alta sospecha inicial de TB con el antecedente de TB latente no tratada, se inició terapia anti-tuberculoestática de prueba durante 10 días, sin respuesta satisfactoria. Con la obtención de los resultados microbiológicos negativos y con la alta sospecha de sarcoidosis pleuropulmonar en un paciente de raza negra, iniciamos tratamiento con corticoides. Se obtuvo mejoría clínica y analítica en los parámetros de inflamación y desaparición del DP, corroborando el diagnóstico de presunción inicial.

Por último, en nuestro paciente dado que existía constancia de la exposición previa a TB y estaba en tratamiento con corticoides se realizó quimioprofilaxis, asumiendo que la reacción cutánea PPD negativa constituía un falso negativo en relación con la modificación de la inmunidad producida por la enfermedad en sí.

Bibliografía
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