Carta científica
«Bronquiolitis inventilables» como manifestación de estenosis traqueales congénitas
’Unventilable Bronquiolitis’ as Symptom of Congenital Tracheal Stenosis
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Las manifestaciones clínicas típicas engloban distrés respiratorio, cianosis, disfagia o dificultad para la ingesta y estridor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En pacientes más mayores, puede manifestarse como neumonías de repetición.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Puede verse ocasionalmente estrechamiento traqueal en radiografía torácica, pero el diagnóstico de elección es mediante fibrobroncoscopia; es útil realizar TC o RM para definir la extensión estenótica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento requiere corrección quirúrgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, cuyas opciones tradicionales son reconstrucción laringotraqueal, traqueoplastia deslizada y resección cricotraqueal parcial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">8-11</span></a>. También cabe optar por procedimientos menos invasivos, como la dilatación con balón, la implantación de <span class="elsevierStyleItalic">stents</span> endoluminales en zona estenótica o el tratamiento con láser.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Históricamente el pronóstico dependía de la extensión estenótica, pero los avances quirúrgicos han mejorado la morbimortalidad en pacientes con afectaciones graves<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pacientes de 2 y 4 meses de edad que ingresaron en Unidad de Cuidados Intensivos Pediátricos (UCIP) de nuestro centro por cuadros de insuficiencia respiratoria en contexto de bronquiolitis por virus respiratorio sincitial (VRS), y que precisaron importante incremento progresivo del soporte respiratorio, con dificultad para su adecuado manejo.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El primer paciente, con trisomía del cromosoma 21 de diagnóstico posnatal, controlado en cardiología por ductus arterioso persistente y en nefrología por ectasia piélica izquierda, ingresó en UCIP a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses de vida debido a insuficiencia respiratoria por bronquiolitis por VRS. Presentó buena evolución inicial con soporte respiratorio no invasivo (VNI) asociado a heliox; posteriormente precisó intubación endotraqueal y ventilación mecánica invasiva (VMI).</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo paciente es un gemelo prematuro tardío (35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>+<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>4 semanas de gestación). A los 4 meses de vida presentó insuficiencia respiratoria por bronquiolitis por VRS, que precisó ingreso en UCIP, inicialmente con VNI, con fracaso progresivo y necesidad de VMI.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ambos pacientes fueron conectados inicialmente a VNI con 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>niveles de presión (modo mandatorio intermitente), con interfase facial (el primero, al principio, en presión continua asociada a heliox), con empeoramiento clínico y gasométrico progresivo pese a optimización del soporte; precisó intubación y conexión a VMI. Las intubaciones de ambos pacientes fueron dificultosas, con resistencia para la correcta progresión del tubo endotraqueal (TET) por la disminución del calibre endoluminal.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentaron un patrón mixto con predominio obstructivo, que precisó VMI en modo volumen control, con difícil manejo ventilatorio pese a optimización de soporte e intensificación de tratamiento broncodilatador (salbutamol y bromuro de ipratropio nebulizados, corticoide, teofilina y sulfato de magnesio intravenosos, sedoanalgesia y relajación muscular). Presentaron presiones inspiratorias pico (PIP) muy elevadas (hasta 90 cmH<span class="elsevierStyleInf">2</span>O), que hacían difícil alcanzar volúmenes corriente adecuados, pese a ventilar sin límite de PIP, lo que ocasionó acidosis respiratoria con hipercapnia grave (pCO<span class="elsevierStyleInf">2</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>>150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg), con momentos de mejoría intermitente.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dicha evolución tórpida condicionó ampliar el estudio diagnóstico mediante fibrobroncoscopia y angio-TC pulmonar. En el segundo paciente, la estenosis no se objetivó en la primera fibroscopia, realizada inmediatamente tras la intubación, ante la importante sospecha diagnóstica, dada la dificultad para la intubación.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El primer paciente presentó estenosis traqueal distal por compresión por el tronco braquiocefálico, con diámetro crítico de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El segundo paciente, estenosis traqueal distal infundibular del 90% de la luz traqueal, de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de longitud con diámetro crítico de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en la zona supracarinal y 4-5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en tráquea cervical.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pacientes fueron intervenidos mediante traqueoplastia deslizada en centro de referencia de vía aérea. El primer paciente presentó buena evolución posquirúrgica. Al segundo paciente se le realizó inicialmente una traqueoplastia deslizada de toda la extensión traqueal (excepto 1° y 2° anillos), con reimplantación de la rama pulmonar izquierda. Posteriormente precisó varias reintervenciones (dilataciones con balón y colocación de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>prótesis endoluminales traqueales). Al final se hizo traqueostomía y posterior resección parcial traqueal por granulomas periostomía recidivantes.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La criticidad de los pacientes con estenosis traqueal suele desencadenarse por un componente inflamatorio asociado o no a tapones mucosos que empeoran el estrechamiento existente, como en nuestros pacientes, por bronquiolitis por VRS. Con frecuencia es posible intubar a estos pacientes, aunque con dificultad para el avance del tubo distalmente a la glotis. Las novedades tecnológicas que permiten obtener reconstrucciones tridimensionales de vía aérea han facilitado el desarrollo de la «traqueobroncoscopia virtual», lo que supone un gran avance diagnóstico de las anomalías traqueobronquiales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13,14</span></a>. La sospecha diagnóstica fundamental surge en el momento de la intubación y persiste generalmente al presentar un patrón obstructivo grave que dificulta el soporte ventilatorio. Pero esta gravedad puede ser intermitente según la distancia de fijación del TET con relación a la extensión de la lesión, como en ambos pacientes.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes afectos suelen precisar VMI en la inestabilización clínica, con mediana de duración de 59 días<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>. En algunos estudios se analizan diversos parámetros para evaluar su supervivencia previsible y se concluye que ni la duración del soporte ventilatorio ni la extensión de la estenosis medida mediante broncoscopia dinámica con contraste son buenas herramientas predictoras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La realización de fibrobroncoscopia puede resultar útil en pacientes de UCIP con enfermedad respiratoria obstructiva de evolución tórpida y difícil manejo ventilatorio, para descartar malformaciones congénitas de la vía aérea que hayan permanecido asintomáticas hasta el momento, así como posibles complicaciones del soporte respiratorio intensivo y prolongado (granulomas, estenosis, parálisis de cuerdas vocales).</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la estenosis traqueal congénita, al ser poco frecuente, es necesario un alto índice de sospecha para completar y establecer el diagnóstico. El manejo es complejo y requiere un abordaje individualizado por un equipo multidisciplinar experto en unidades de referencia. El tratamiento es quirúrgico, con resultados evolutivos variables en función de las técnicas empleadas y las series descritas.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El soporte ventilatorio de estos pacientes supone un reto en las UCIP. Cuando la extensión de la lesión sobrepasa el extremo del TET provoca un patrón obstructivo grave, cuyo soporte ventilatorio puede ser muy complicado e intensivo.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Financiación</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Conflicto de intereses</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Financiación" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 801 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 103355 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Estrechamiento de la luz traqueal en el cruce con el tronco braquiocefálico, principalmente a expensas del eje anteroposterior, que se reduce a 1,3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, con eje laterolateral de 3,3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:15 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0080" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Assessment of children with vascular ring" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "H. 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