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que fueron tratadas mediante broncodilatadores y esteroides&#44; y fue remitido a su domicilio con tratamiento sintom&#225;tico&#46; Cuatro meses m&#225;s tarde acude nuevamente a urgencias afecto de una grave crisis de disnea&#46; En la exploraci&#243;n se apreciaba aumento de trabajo respiratorio&#44; cianosis central y perif&#233;rica&#44; estridor y en la gasometr&#237;a&#58; PaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 55<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hg&#44; PaCO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hg&#44; pH<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7&#44;20 y HCO<span class="elsevierStyleInf">3</span> 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmol&#46; La Rx de t&#243;rax mostr&#243; una ligera cardiomegalia sin otros hallazgos&#46; A la exploraci&#243;n cut&#225;nea se apreciaban m&#250;ltiples tofos gigantes en los codos&#44; las rodillas&#44; las manos&#44; con deformidades articulares&#44; tofos palpebrales y en la pared abdominal&#44; las piernas y los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">A y B</a>&#41;&#46; Fue valorado por neumolog&#237;a en el servicio de urgencias&#44; que ante la sospecha de estenosis de la VAS solicit&#243; evaluaci&#243;n urgente por ORL&#46; La fibrolaringoscopia mostr&#243; par&#225;lisis de cuerdas vocales &#40;<span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>V&#41; en aducci&#243;n&#44; con masas blanquecinas en las mismas y en aritenoides compatibles con tofos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C&#41;&#44; precisando traqueostom&#237;a urgente&#46; La fibrobroncoscopia mostr&#243; lesiones excrecentes en BPI&#44; blanquecinas&#44; similares a las lar&#237;ngeas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>D&#41;&#46; Las biopsias bronquiales mostraron material fibrinohemorr&#225;gico con aislada celularidad epitelial at&#237;pica y fragmentos de pared bronquial sin alteraciones morfol&#243;gicas significativas&#46; Las biopsias lar&#237;ngeas mostraron mucosa con epitelio escamoso&#44; sin alteraciones y ausencia de malignidad&#46; En la anal&#237;tica destacaba &#225;cido &#250;rico de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#46; Tras oxigenoterapia&#44; broncodilatadores y antibi&#243;ticos fue dado de alta con traqueostom&#237;a permanente&#46; Durante su estancia se realiz&#243; una poligraf&#237;a respiratoria con traqueostom&#237;a abierta que mostr&#243; episodios de hipoventilaci&#243;n profunda y un IAH de 8&#44;5&#47;h<span class="elsevierStyleSup">-1</span>&#46; Se inici&#243; tratamiento con ventilaci&#243;n mec&#225;nica invasiva hospitalaria y domiciliaria nocturna a trav&#233;s de traqueostom&#237;a &#40;VIVO 50 VA&#47;C&#58; Vt 1&#46;000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#44; Fr 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>rpm&#44; EPAP 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>H<span class="elsevierStyleInf">2</span>O&#44; Ti 1&#46;5 s&#46;&#44; trigger inspiratorio 3 y patr&#243;n de flujo descendente&#41;&#44; con buen cumplimiento&#46; Un a&#241;o m&#225;s tarde el paciente ingres&#243; por hemoptisis&#44; mostrando en la TAC tejido de densidad de partes blandas alrededor de BPI&#44; salida del intermediario y bronquio del LSI&#46; La fibrobroncoscopia mostr&#243;&#44; adem&#225;s de las lesiones referidas en BPI&#44; estenosis pr&#225;cticamente completa del bronquio lingular y parcial del culmen con mucosa necr&#243;tica&#44; revelando las biopsias la presencia de un carcinoma epidermoide bien diferenciado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n de tejidos de cabeza y cuello en la GTC es excepcional&#44; y m&#225;s a&#250;n la par&#225;lisis de CV secundaria a artritis gotosa aguda&#46; Igualmente la afectaci&#243;n bronquial solo se ha descrito en una ocasi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Por afectaci&#243;n lar&#237;ngea no existen m&#225;s de 20 casos publicados y ninguno en la literatura espa&#241;ola<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Aunque existen pocos estudios que aborden la afectaci&#243;n lar&#237;ngea en la gota&#44; que m&#225;s com&#250;nmente afecta a la articulaci&#243;n cricotiroidea y raramente produce par&#225;lisis de CV&#44; ya Garrod en 1863 describi&#243; unas &#171;motas&#187; de urato s&#243;dico en el cart&#237;lago aritenoides de la necropsia de un hombre con GTC<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; A&#241;os m&#225;s tarde Virchow report&#243; la presencia de urato monos&#243;dico en la CV de un paciente con extensos dep&#243;sitos tof&#225;ceos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; 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Carta científica
Insuficiencia respiratoria aguda secundaria a gota tofácea crónica con afectación laríngea y bronquial: una complicación excepcional
Acute Respiratory Failure Due to Chronic Tophaceous Gout With Laryngeal and Bronchial Involvement: An Unusual Complication
Mar Arlandis, Virginia Molina, Sandra Vañes, Eusebi Chiner
Corresponding author
echinervives@gmail.com

Autor para correspondencia.
Servicio de Neumología, Hospital Universitari Sant Joan d’Alacant, Alicante, España
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con IRA tras un ataque agudo de gota lar&#237;ngea&#44; que precis&#243; traqueostom&#237;a y&#44; adem&#225;s&#44; present&#243; tofos en el bronquio principal izquierdo &#40;BPI&#41;&#44; aunque finalmente desarroll&#243; un carcinoma epidermoide en el bronquio del l&#243;bulo superior izquierdo &#40;BLSI&#41;&#46; En nuestro conocimiento es el primer caso descrito en la literatura con ambas lesiones&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 51 a&#241;os&#44; fumador de 60 paq&#47;a&#241;o&#44; con criterios cl&#237;nicos de bronquitis cr&#243;nica&#44; obesidad&#44; hiperuricemia sintom&#225;tica tratada con alopurinol 300<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg al d&#237;a&#44; aunque con cumplimiento irregular&#44; hipertensi&#243;n arterial y s&#237;ndrome metab&#243;lico&#46; Un a&#241;o antes acudi&#243; a urgencias en repetidas ocasiones afecto de crisis de disnea hasta ser de reposo&#44; atribuidas a exacerbaci&#243;n de la EPOC&#44; que fueron tratadas mediante broncodilatadores y esteroides&#44; y fue remitido a su domicilio con tratamiento sintom&#225;tico&#46; Cuatro meses m&#225;s tarde acude nuevamente a urgencias afecto de una grave crisis de disnea&#46; En la exploraci&#243;n se apreciaba aumento de trabajo respiratorio&#44; cianosis central y perif&#233;rica&#44; estridor y en la gasometr&#237;a&#58; PaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 55<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hg&#44; PaCO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hg&#44; pH<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7&#44;20 y HCO<span class="elsevierStyleInf">3</span> 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmol&#46; La Rx de t&#243;rax mostr&#243; una ligera cardiomegalia sin otros hallazgos&#46; A la exploraci&#243;n cut&#225;nea se apreciaban m&#250;ltiples tofos gigantes en los codos&#44; las rodillas&#44; las manos&#44; con deformidades articulares&#44; tofos palpebrales y en la pared abdominal&#44; las piernas y los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">A y B</a>&#41;&#46; Fue valorado por neumolog&#237;a en el servicio de urgencias&#44; que ante la sospecha de estenosis de la VAS solicit&#243; evaluaci&#243;n urgente por ORL&#46; La fibrolaringoscopia mostr&#243; par&#225;lisis de cuerdas vocales &#40;<span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>V&#41; en aducci&#243;n&#44; con masas blanquecinas en las mismas y en aritenoides compatibles con tofos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C&#41;&#44; precisando traqueostom&#237;a urgente&#46; La fibrobroncoscopia mostr&#243; lesiones excrecentes en BPI&#44; blanquecinas&#44; similares a las lar&#237;ngeas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>D&#41;&#46; Las biopsias bronquiales mostraron material fibrinohemorr&#225;gico con aislada celularidad epitelial at&#237;pica y fragmentos de pared bronquial sin alteraciones morfol&#243;gicas significativas&#46; Las biopsias lar&#237;ngeas mostraron mucosa con epitelio escamoso&#44; sin alteraciones y ausencia de malignidad&#46; En la anal&#237;tica destacaba &#225;cido &#250;rico de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#46; Tras oxigenoterapia&#44; broncodilatadores y antibi&#243;ticos fue dado de alta con traqueostom&#237;a permanente&#46; Durante su estancia se realiz&#243; una poligraf&#237;a respiratoria con traqueostom&#237;a abierta que mostr&#243; episodios de hipoventilaci&#243;n profunda y un IAH de 8&#44;5&#47;h<span class="elsevierStyleSup">-1</span>&#46; Se inici&#243; tratamiento con ventilaci&#243;n mec&#225;nica invasiva hospitalaria y domiciliaria nocturna a trav&#233;s de traqueostom&#237;a &#40;VIVO 50 VA&#47;C&#58; Vt 1&#46;000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#44; Fr 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>rpm&#44; EPAP 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>H<span class="elsevierStyleInf">2</span>O&#44; Ti 1&#46;5 s&#46;&#44; trigger inspiratorio 3 y patr&#243;n de flujo descendente&#41;&#44; con buen cumplimiento&#46; Un a&#241;o m&#225;s tarde el paciente ingres&#243; por hemoptisis&#44; mostrando en la TAC tejido de densidad de partes blandas alrededor de BPI&#44; salida del intermediario y bronquio del LSI&#46; La fibrobroncoscopia mostr&#243;&#44; adem&#225;s de las lesiones referidas en BPI&#44; estenosis pr&#225;cticamente completa del bronquio lingular y parcial del culmen con mucosa necr&#243;tica&#44; revelando las biopsias la presencia de un carcinoma epidermoide bien diferenciado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n de tejidos de cabeza y cuello en la GTC es excepcional&#44; y m&#225;s a&#250;n la par&#225;lisis de CV secundaria a artritis gotosa aguda&#46; Igualmente la afectaci&#243;n bronquial solo se ha descrito en una ocasi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Por afectaci&#243;n lar&#237;ngea no existen m&#225;s de 20 casos publicados y ninguno en la literatura espa&#241;ola<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Aunque existen pocos estudios que aborden la afectaci&#243;n lar&#237;ngea en la gota&#44; que m&#225;s com&#250;nmente afecta a la articulaci&#243;n cricotiroidea y raramente produce par&#225;lisis de CV&#44; ya Garrod en 1863 describi&#243; unas &#171;motas&#187; de urato s&#243;dico en el cart&#237;lago aritenoides de la necropsia de un hombre con GTC<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; A&#241;os m&#225;s tarde Virchow report&#243; la presencia de urato monos&#243;dico en la CV de un paciente con extensos dep&#243;sitos tof&#225;ceos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; La par&#225;lisis de CV es una causa potencial de IRA&#44; excepcionalmente secundaria a artritis aguda<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Como en nuestro caso&#44; la par&#225;lisis de CV se produce por atrofia y denervaci&#243;n de algunos m&#250;sculos lar&#237;ngeos implicados en la articulaci&#243;n cricoaritenoidea&#44; m&#225;s que por dep&#243;sito directo de tofos&#44; provocando fibrosis e inflamaci&#243;n sobre el tejido perineuronal&#44; que finalmente atrofia las fibras musculares inervadas e hipertrofia las sanas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a>&#46; Nuestro paciente present&#243; adem&#225;s tofos endobronquiales&#44; aunque finalmente desarroll&#243; un carcinoma epidermoide&#46; Evidentemente&#44; no puede establecerse una relaci&#243;n causa-efecto entre la gota y el carcinoma debido a su h&#225;bito tab&#225;quico&#46; El diagn&#243;stico de gota cricoaritenoidea puede ser establecido por los s&#237;ntomas y signos que presenten pacientes con extensa GTC&#44; como disfagia&#44; disfon&#237;a&#44; disnea&#44; etc&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La afectaci&#243;n lar&#237;ngea por gota debe ser considerada ante una historia de hiperuricemia y artritis gotosa aguda o cr&#243;nica que presenta ronquidos&#44; odinofagia&#44; disfagia&#44; estridor&#44; disnea y&#47;o disfon&#237;a&#46; A veces se produce un compromiso agudo de la VAS que requiere traqueostom&#237;a urgente&#44; e incluso pueden presentar lesiones bronquiales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p></span>"
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Article information
ISSN: 03002896
Original language: Spanish
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