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&#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; El paciente se someti&#243; a una biopsia pulmonar quir&#250;rgica de los l&#243;bulos superior e inferior del pulm&#243;n izquierdo&#46; El examen histol&#243;gico mostr&#243; numerosos focos de tejido &#243;seo ramificado&#44; en ocasiones con elementos medulares&#44; y una marcada fibrosis del intersticio circundante con abundantes focos fibrobl&#225;sticos&#44; compatible con un patr&#243;n de OPD y NIU probable &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso cl&#237;nico se debati&#243; tras efectuar una b&#250;squeda en PubMed de los t&#233;rminos OPD y fibrosis pulmonar&#44; hasta fecha 6 de enero de 2016&#44; que incluy&#243; citas publicadas entre 2003-2013&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A partir de revisiones necr&#243;psicas&#44; se ha estimado que la incidencia de OPD en pacientes con enfermedades respiratorias es del orden de un 0&#44;6-1&#44;63&#37;&#44; observ&#225;ndose&#44; principalmente&#44; en las &#250;ltimas etapas de la EPOC y de algunas EPI<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito agrupaci&#243;n familiar en un caso de un paciente de 29 a&#241;os de edad que present&#243; un neumot&#243;rax espont&#225;neo&#44; y su padre&#44; que no presenta otros problemas de salud<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La incidencia de OPD en la EPI fibr&#243;tica parece ser alta&#44; pero se desconoce su significaci&#243;n cl&#237;nico-patog&#233;nica&#46; Kim et al&#46; efectuaron una revisi&#243;n retrospectiva de 75 casos de NIU&#44; observando una incidencia de OPD del 6&#44;7&#37; en TAC y muestras de biopsias pulmonares abiertas&#44; si bien estos autores no observaron ning&#250;n caso de OPD en un grupo de 44 pacientes con neumon&#237;a intersticial inespec&#237;fica &#40;NII&#41;&#44; lo que sugiere que la presencia de OPD podr&#237;a ser &#250;til para diferenciar la NIU y la NII<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; No obstante&#44; la relevancia de este hallazgo para el diagn&#243;stico diferencial contin&#250;a siendo motivo de controversia&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso demuestra que&#44; en fases muy tempranas de la EPI fibr&#243;tica&#44; tambi&#233;n se puede observar OPD&#46; La observaci&#243;n en la OPD de c&#233;lulas germinales mesenquimatosas &#40;CGM&#41; de la m&#233;dula &#243;sea&#44; que podr&#237;an ser una fuente de diferentes mediadores profibr&#243;ticos&#44; podr&#237;a ser relevante para el desarrollo y&#47;o la progresi&#243;n de la fibrosis&#46; A diferencia del mecanismo de formaci&#243;n &#243;sea durante el desarrollo normal&#44; que es bien conocido&#44; la formaci&#243;n de hueso en lugares no habituales&#44; en particular en los pulmones&#44; 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Adem&#225;s&#44; en la patogenia de la fibrosis pulmonar tambi&#233;n podr&#237;an estar involucradas las recientemente descritas CGM progenitoras&#44; que expresan el transportador de glutamato y aspartato &#40;GLAST&#41;&#44; y que han demostrado ser uno de los principales contribuidores de la OH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Uno de los focos actuales del debate entre los m&#233;dicos especialistas en EPI es la necesidad de efectuar biopsias pulmonares a los pacientes con FPF&#44; en particular en los casos subcl&#237;nicos&#46; El presente caso ejemplifica que la biopsia pulmonar permite precisar el diagn&#243;stico final del paciente desde las etapas iniciales de la enfermedad&#44; y puede revelar hallazgos histol&#243;gicos interesantes que aportan informaci&#243;n relevante para comprender mejor el proceso patog&#233;nico de la fibrosis pulmonar&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para concluir&#44; este caso sugiere que la OH podr&#237;a estar involucrada en la progresi&#243;n del proceso fibr&#243;tico pulmonar&#44; en lugar de ser una consecuencia de dicho proceso&#46; La cuesti&#243;n radica en conocer la patogenia de la fibrosis heterog&#233;nea para poder identificar los objetivos terap&#233;uticos apropiados para los diferentes casos de FPI o FPF&#46;</p></span>"
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Nota clínica
Osificación pulmonar dendriforme en un caso subclínico de fibrosis pulmonar familiar
Dendriform Pulmonary Ossification in a Subclinical Case of Familial Pulmonary Fibrosis
Marta Diez-Ferrera, Patricio Luburichb, Roger Llatjósc, Antoni Xaubetd, Jordi Dorcaa, María Molina-Molinaa,
Corresponding author
mariamolinamolina@hotmail.com

Autor para correspondencia.
a Unidad de Enfermedades Pulmonares Intersticiales, Servicio de Neumología, Hospital Universitario de Bellvitge, IDIBELL, Universidad de Barcelona, L’Hospitalet de Llobregat, Barcelona, España
b Servicio de Radiología, Hospital Universitario de Bellvitge, IDIBELL, Universidad de Barcelona, L’Hospitalet de Llobregat, Barcelona, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario de Bellvitge, IDIBELL, Universidad de Barcelona, L’Hospitalet de Llobregat, Barcelona, España
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con capacidad vital forzada &#40;FVC&#41; de 3&#44;83l &#40;79&#37;&#41;&#44; capacidad pulmonar total &#40;TLC&#41; de 6&#44;43l &#40;85&#37;&#41; y coeficiente de transferencia de mon&#243;xido de carbono &#40;KCO&#41; de 4&#44;82 &#40;125&#37;&#41;&#46; En la prueba de la marcha de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min no se observ&#243; desaturaci&#243;n de ox&#237;geno&#46; La anal&#237;tica&#44; que incluy&#243; hematolog&#237;a&#44; par&#225;metros de coagulaci&#243;n y pruebas de funci&#243;n renal y hep&#225;tica&#44; fue normal&#46; Los resultados de las precipitinas s&#233;ricas para diversos ant&#237;genos comunes &#40;aviares y f&#250;ngicos&#41; fueron negativos&#44; al igual que las pruebas inmunol&#243;gicas&#44; que incluyeron factor reumatoide&#44; anticuerpos antinucleares y anticuerpos antineutrof&#237;licos citoplasm&#225;ticos&#46; La TAC tor&#225;cica de alta resoluci&#243;n mostr&#243; la presencia de una calcificaci&#243;n profusa de las l&#237;neas reticulares &#40;septales&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; El paciente se someti&#243; a una biopsia pulmonar quir&#250;rgica de los l&#243;bulos superior e inferior del pulm&#243;n izquierdo&#46; El examen histol&#243;gico mostr&#243; numerosos focos de tejido &#243;seo ramificado&#44; en ocasiones con elementos medulares&#44; y una marcada fibrosis del intersticio circundante con abundantes focos fibrobl&#225;sticos&#44; compatible con un patr&#243;n de OPD y NIU probable &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso cl&#237;nico se debati&#243; tras efectuar una b&#250;squeda en PubMed de los t&#233;rminos OPD y fibrosis pulmonar&#44; hasta fecha 6 de enero de 2016&#44; que incluy&#243; citas publicadas entre 2003-2013&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A partir de revisiones necr&#243;psicas&#44; se ha estimado que la incidencia de OPD en pacientes con enfermedades respiratorias es del orden de un 0&#44;6-1&#44;63&#37;&#44; observ&#225;ndose&#44; principalmente&#44; en las &#250;ltimas etapas de la EPOC y de algunas EPI<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito agrupaci&#243;n familiar en un caso de un paciente de 29 a&#241;os de edad que present&#243; un neumot&#243;rax espont&#225;neo&#44; y su padre&#44; que no presenta otros problemas de salud<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La incidencia de OPD en la EPI fibr&#243;tica parece ser alta&#44; pero se desconoce su significaci&#243;n cl&#237;nico-patog&#233;nica&#46; Kim et al&#46; efectuaron una revisi&#243;n retrospectiva de 75 casos de NIU&#44; observando una incidencia de OPD del 6&#44;7&#37; en TAC y muestras de biopsias pulmonares abiertas&#44; si bien estos autores no observaron ning&#250;n caso de OPD en un grupo de 44 pacientes con neumon&#237;a intersticial inespec&#237;fica &#40;NII&#41;&#44; lo que sugiere que la presencia de OPD podr&#237;a ser &#250;til para diferenciar la NIU y la NII<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; No obstante&#44; la relevancia de este hallazgo para el diagn&#243;stico diferencial contin&#250;a siendo motivo de controversia&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso demuestra que&#44; en fases muy tempranas de la EPI fibr&#243;tica&#44; tambi&#233;n se puede observar OPD&#46; La observaci&#243;n en la OPD de c&#233;lulas germinales mesenquimatosas &#40;CGM&#41; de la m&#233;dula &#243;sea&#44; que podr&#237;an ser una fuente de diferentes mediadores profibr&#243;ticos&#44; podr&#237;a ser relevante para el desarrollo y&#47;o la progresi&#243;n de la fibrosis&#46; A diferencia del mecanismo de formaci&#243;n &#243;sea durante el desarrollo normal&#44; que es bien conocido&#44; la formaci&#243;n de hueso en lugares no habituales&#44; en particular en los pulmones&#44; no se conoce bien&#46; Se cree que posiblemente no existen diferencias sustanciales entre estos 2 mecanismos&#44; puesto que el aspecto morfol&#243;gico del hueso heterot&#243;pico es el mismo que el que se observa en el esqueleto normal&#46; En este caso&#44; la asociaci&#243;n entre la FPF o FPI y la OH&#44; apoya la teor&#237;a de un v&#237;nculo gen&#233;tico&#46; Dicho v&#237;nculo ha sido descrito en funci&#243;n de las secuencias hom&#243;logas en los genes del factor de crecimiento transformante-&#946; &#40;TGF-&#946;&#41; y de la prote&#237;na morfog&#233;nica &#243;sea &#40;BMP&#41;&#46; Otra explicaci&#243;n podr&#237;a guardar relaci&#243;n con la v&#237;a de la Wnt&#47;&#946;-catenina&#44; que controla la funci&#243;n osteobl&#225;stica y la formaci&#243;n de hueso&#44; y tambi&#233;n regula la diferenciaci&#243;n de las CGM en miofibroblastos y la producci&#243;n de osteopontina&#44; la cual est&#225; implicada en la inducci&#243;n de la migraci&#243;n y la proliferaci&#243;n de fibroblastos y en la diferenciaci&#243;n de las CGM en osteoblastos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Adem&#225;s&#44; en la patogenia de la fibrosis pulmonar tambi&#233;n podr&#237;an estar involucradas las recientemente descritas CGM progenitoras&#44; que expresan el transportador de glutamato y aspartato &#40;GLAST&#41;&#44; y que han demostrado ser uno de los principales contribuidores de la OH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Uno de los focos actuales del debate entre los m&#233;dicos especialistas en EPI es la necesidad de efectuar biopsias pulmonares a los pacientes con FPF&#44; en particular en los casos subcl&#237;nicos&#46; El presente caso ejemplifica que la biopsia pulmonar permite precisar el diagn&#243;stico final del paciente desde las etapas iniciales de la enfermedad&#44; y puede revelar hallazgos histol&#243;gicos interesantes que aportan informaci&#243;n relevante para comprender mejor el proceso patog&#233;nico de la fibrosis pulmonar&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para concluir&#44; este caso sugiere que la OH podr&#237;a estar involucrada en la progresi&#243;n del proceso fibr&#243;tico pulmonar&#44; en lugar de ser una consecuencia de dicho proceso&#46; La cuesti&#243;n radica en conocer la patogenia de la fibrosis heterog&#233;nea para poder identificar los objetivos terap&#233;uticos apropiados para los diferentes casos de FPI o FPF&#46;</p></span>"
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Article information
ISSN: 03002896
Original language: Spanish
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