Carta al Director
Hemosiderosis pulmonar idiopática en la infancia: buena respuesta al tratamiento con esteroides sistémicos, hidroxicloroquina y budesonida inhalada
Idiopathic Pulmonary Haemosiderosis in childhood: A Good Response to Systemic Steroids, Inhaled Hydroxychloroquine and Budesonide
M.R.. María del Rosario García-Luzardo
, A.J.. Antonio José Aguilar-Fernández, Gonzalo Cabrera-Roca
Corresponding author
Unidad de Neumología Pediátrica, Hospital Universitario Materno-Infantil de Canarias, Las Palmas de Gran Canaria, España
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El estudio de función renal, hepática, iones, coagulación y orina resultaron normales. Test del sudor 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq/l. Los cultivos de esputo fueron negativos y el mantoux de 0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm. En la radiografía de tórax se apreciaba engrosamiento hiliar con infiltrado intersticial bilateral predominantemente en lóbulos inferiores. El TAC se muestra en el <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#s0005">anexo 1</a>. El estudio cardiológico fue normal. Inmunoglobulinas, complemento, FR, ANA, ANCA, antiDNA, antiMBG, IgA ATT y precipitinas a leche de vaca negativos. El estudio de función pulmonar mostró un patrón restrictivo: espirometría forzada: FEV1 79%, FVC 80%, FEV1/FVC 90%, broncodilatación negativa, y pletismografía: TLC 67%, FVC 67%, VR 21%, con disminución moderada de la capacidad de difusión de CO. No se observaron alteraciones macroscópicas en la fibrobroncoscopia, obteniendo líquido serohemático con abundantes hematíes (49%) y hemosiderófagos (41%) en el lavado broncoalveolar. Los cultivos para hongos, bacterias y micobacterias de fueron negativos.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue diagnosticado de HPI ante la ausencia de hallazgos que sugiriesen otras patologías responsables del sangrado alveolar. Se inició tratamiento con prednisona oral (2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día), budesónida inhalada (400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/día), hidroxicloroquina (7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día), sulfato ferroso y salbutamol inhalado a demanda. A los dos meses se inicia descenso de prednisona oral, presentando dos episodios de hemoptisis escasos; no obstante, refiere mejor resistencia al esfuerzo físico y desaparece la anemia. A los 14 meses, sin síntomas y recibiendo 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de prednisona cada 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, comienza el descenso de hidroxicloroquina, suspendiéndola a los 2 años de su inicio; finaliza 10 meses después la prednisona. Actualmente, 3 años y medio después del diagnóstico, recibe budesónida inhalada (400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/día) y no ha tenido nuevas exacerbaciones, únicamente presenta disnea a esfuerzos intensos. Los controles analíticos, radiológicos y de función pulmonar han sido normales y no ha experimentado efectos adversos a la medicación.</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Resulta difícil establecer recomendaciones sobre el manejo de la HPI. Las series de casos publicadas cuentan con número limitado de pacientes y la respuesta a los fármacos es variable. Los corticoides sistémicos representan la primera línea en el tratamiento agudo; parecen controlar el sangrado, mejorar la radiología y disminuir la morbimortalidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1,3–5</span></a>. Los beneficios a largo plazo son menos evidentes; aunque su uso prolongado, se relaciona con mayor supervivencia, disminución de reagudizaciones y menor fibrosis pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1–4,6</span></a>. Los efectos adversos por el uso prolongado de corticoides sistémicos en la infancia y el riesgo de recurrencias al descender la dosis plantean la necesidad de tratamientos alternativos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3,5,6</span></a>.</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La efectividad de la hidroxicloroquina ha sido documentada, tanto en fase aguda, como de mantenimiento tras fracaso de corticoides<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2–5</span></a>. No obstante, se carece de evidencia sobre la dosis adecuada, criterios de inicio y suspensión del tratamiento. La ciclofosfamida también se ha usado con éxito en fase aguda y de mantenimiento, especialmente en situaciones amenazantes que no han respondido a corticoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. También existen publicaciones que muestran beneficio de la azatioprina para controlar a largo plazo la sintomatología y poder reducir la dosis de corticoides<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2,3,5</span></a>. Los esteroides inhalados a altas dosis también se han usado para disminuir la dosis de los sistémicos, aunque tampoco existe evidencia suficiente para generalizar su uso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1,2,5,6</span></a>.</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para concluir, resaltar que la combinación de corticoides inhalados y sistémicos e hidroxicloroquina de forma prolongada consiguió una adecuada respuesta en el caso presentado. La aparición de nuevos episodios de hemoptisis al inicio del descenso de la prednisona prolongó la duración del tratamiento. La buena respuesta de nuestro paciente, aunque constituya un caso aislado, apunta a considerar esta combinación terapéutica en el manejo de la HPI.</p><span id="s0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Financiación</span><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Financiación" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "apendice" => array:1 [ 0 => array:1 [ "seccion" => array:1 [ 0 => array:3 [ "apendice" => "<p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">TAC torácico: múltiples infiltrados bilaterales y difusos, algunos de morfología pseudonodular, con áreas de Ground Glass y adenopatías hiliares de pequeño tamaño.<elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia></p>" "etiqueta" => "Anexo 1" "identificador" => "s0015" ] ] ] ] "multimedia" => array:1 [ 0 => array:5 [ "identificador" => "f0005" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => false "mostrarDisplay" => true "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "fx1.jpeg" "Alto" => 1121 "Ancho" => 1400 "Tamanyo" => 251122 ] ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bb0005" "bibliografiaReferencia" => array:6 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Idiopathic pulmonary haemosiderosis revisited" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "O.C. 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| 2024 October | 87 | 22 | 109 |
| 2024 September | 107 | 23 | 130 |
| 2024 August | 121 | 37 | 158 |
| 2024 July | 82 | 22 | 104 |
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| 2024 May | 77 | 29 | 106 |
| 2024 April | 72 | 26 | 98 |
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| 2023 May | 1 | 0 | 1 |
| 2023 April | 2 | 0 | 2 |
| 2023 March | 35 | 5 | 40 |
| 2023 February | 114 | 26 | 140 |
| 2023 January | 108 | 27 | 135 |
| 2022 December | 658 | 37 | 695 |
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| 2022 February | 143 | 24 | 167 |
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| 2021 February | 121 | 32 | 153 |
| 2021 January | 158 | 38 | 196 |
| 2020 December | 167 | 30 | 197 |
| 2020 November | 189 | 36 | 225 |
| 2020 October | 228 | 35 | 263 |
| 2020 September | 199 | 35 | 234 |
| 2020 August | 220 | 21 | 241 |
| 2020 July | 265 | 31 | 296 |
| 2020 June | 193 | 26 | 219 |
| 2020 May | 211 | 25 | 236 |
| 2020 April | 255 | 35 | 290 |
| 2020 March | 203 | 29 | 232 |
| 2020 February | 244 | 34 | 278 |
| 2020 January | 316 | 51 | 367 |
| 2019 December | 306 | 37 | 343 |
| 2019 November | 293 | 67 | 360 |
| 2019 October | 285 | 70 | 355 |
| 2019 September | 351 | 52 | 403 |
| 2019 August | 221 | 51 | 272 |
| 2019 July | 343 | 34 | 377 |
| 2019 June | 288 | 16 | 304 |
| 2019 May | 432 | 60 | 492 |
| 2019 April | 332 | 47 | 379 |
| 2019 March | 311 | 32 | 343 |
| 2019 February | 255 | 29 | 284 |
| 2019 January | 224 | 26 | 250 |
| 2018 December | 254 | 40 | 294 |
| 2018 November | 351 | 33 | 384 |
| 2018 October | 381 | 16 | 397 |
| 2018 September | 244 | 13 | 257 |
| 2018 August | 1 | 0 | 1 |
| 2018 June | 1 | 0 | 1 |
| 2018 May | 185 | 2 | 187 |
| 2018 April | 327 | 6 | 333 |
| 2018 March | 312 | 6 | 318 |
| 2018 February | 304 | 12 | 316 |
| 2018 January | 345 | 7 | 352 |
| 2017 December | 211 | 11 | 222 |
| 2017 November | 286 | 12 | 298 |
| 2017 October | 223 | 7 | 230 |
| 2017 September | 228 | 7 | 235 |
| 2017 August | 243 | 8 | 251 |
| 2017 July | 197 | 12 | 209 |
| 2017 June | 166 | 18 | 184 |
| 2017 May | 222 | 12 | 234 |
| 2017 April | 135 | 4 | 139 |
| 2017 March | 128 | 6 | 134 |
| 2017 February | 116 | 4 | 120 |
| 2017 January | 132 | 6 | 138 |
| 2016 December | 161 | 6 | 167 |
| 2016 November | 234 | 17 | 251 |
| 2016 October | 206 | 11 | 217 |
| 2016 September | 244 | 12 | 256 |
| 2016 August | 262 | 15 | 277 |
| 2016 July | 193 | 15 | 208 |
| 2016 June | 236 | 25 | 261 |
| 2016 May | 185 | 13 | 198 |
| 2016 April | 178 | 0 | 178 |
| 2016 March | 151 | 0 | 151 |
| 2016 February | 148 | 5 | 153 |
| 2016 January | 147 | 19 | 166 |
| 2015 December | 213 | 40 | 253 |
| 2015 November | 243 | 26 | 269 |
| 2015 October | 175 | 4 | 179 |
| 2015 September | 139 | 0 | 139 |
| 2015 August | 186 | 0 | 186 |
| 2015 July | 143 | 0 | 143 |
| 2015 June | 174 | 0 | 174 |
| 2015 May | 183 | 0 | 183 |
| 2015 April | 114 | 0 | 114 |
| 2015 March | 107 | 0 | 107 |
| 2015 February | 130 | 0 | 130 |
| 2015 January | 115 | 0 | 115 |
| 2014 December | 131 | 0 | 131 |
| 2014 November | 138 | 0 | 138 |
| 2014 October | 136 | 0 | 136 |
| 2014 September | 124 | 0 | 124 |
| 2014 August | 158 | 0 | 158 |
| 2014 July | 154 | 0 | 154 |
| 2014 June | 172 | 0 | 172 |
| 2014 May | 174 | 0 | 174 |
| 2014 April | 162 | 0 | 162 |
| 2014 March | 263 | 0 | 263 |
| 2014 February | 298 | 0 | 298 |
| 2014 January | 138 | 0 | 138 |
| 2013 December | 100 | 0 | 100 |
| 2013 November | 63 | 0 | 63 |
| 2013 October | 91 | 0 | 91 |
| 2013 September | 72 | 0 | 72 |
| 2013 August | 95 | 0 | 95 |
| 2013 July | 95 | 0 | 95 |
| 2013 June | 68 | 0 | 68 |
| 2013 May | 49 | 0 | 49 |
| 2013 April | 31 | 0 | 31 |
| 2013 March | 24 | 0 | 24 |
| 2000 January | 773 | 0 | 773 |
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