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La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostraba un extenso derrame pleural derecho&#46; En la tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; tor&#225;cica se objetiv&#243;&#44; adem&#225;s&#44; una masa s&#243;lida multilobulada en el l&#243;bulo inferior derecho&#44; de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; contornos parcialmente bien definidos&#44; heterog&#233;nea y con m&#250;ltiples &#225;reas de necrosis y hemorragia&#44; indicativa de neoplasia maligna pulmonar primaria&#46; La toracocentesis mostr&#243; un l&#237;quido serohem&#225;tico con caracter&#237;sticas de exudado de predominio linfocitario y la citolog&#237;a fue negativa para malignidad&#46; La biopsia con aguja gruesa de la masa pulmonar permiti&#243; obtener un diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico de carcinoma microc&#237;tico &#40;inmunohistoqu&#237;mica&#58; CD56 positivo&#44; TTF-1&#47;STAT6 negativo&#44; Ki67 60&#37;&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a> A&#41;&#46; En la tomograf&#237;a de emisi&#243;n de positrones-TC se confirm&#243; que la lesi&#243;n mostraba una captaci&#243;n patol&#243;gica significativa&#44; no evidenci&#225;ndose afectaci&#243;n ganglionar ni a distancia&#46; Ante estos hallazgos&#44; se inici&#243; tratamiento con quimioterapia &#40;QT&#41; con carboplatino-VP16 &#40;etop&#243;sido&#41;&#46; Tras 2 ciclos de QT&#44; la paciente ingres&#243; por aumento de su disnea y dolor tor&#225;cico pleur&#237;tico derecho&#46; En las pruebas de imagen se observ&#243; una progresi&#243;n local de la masa pulmonar derecha&#46; Ante las caracter&#237;sticas del cuadro &#40;no afectaci&#243;n ganglionar ni metast&#225;sica a distancia&#44; TTF-1 negativo&#41; y la evoluci&#243;n at&#237;pica &#40;progresi&#243;n tumoral tras 2 ciclos de QT&#41;&#44; se revis&#243;&#44; por petici&#243;n cl&#237;nica&#44; el caso en el servicio de Anatom&#237;a Patol&#243;gica&#44; ampli&#225;ndose el panel inmunohistoqu&#237;mico realizado&#46; Ante la sospecha de sarcoma sinovial &#40;tinci&#243;n d&#233;bil para CD99 y positividad para EMA&#41;&#44; se solicit&#243; un estudio de citogen&#233;tica molecular mediante hibridaci&#243;n in situ con fluorescencia &#40;FISH&#41; para el gen SYT&#46; Con dicha sospecha&#44; a la espera de los resultados&#44; se paut&#243; una nueva l&#237;nea de QT con epirrubicina-ifosfamida&#44; teniendo que suspender la ifosfamida por encefalopat&#237;a y toxicidad hematol&#243;gica&#46; Posteriormente&#44; se recibi&#243; la confirmaci&#243;n anatomopatol&#243;gica de la existencia de un reordenamiento positivo para el gen SYT&#44; compatible con un sarcoma sinovial monof&#225;sico pulmonar&#44; con inmunohistoqu&#237;mica negativa para cromogranina&#47;sinaptofisina&#47;CD45&#47;CK AE1-AE3 y positividad d&#233;bil y focal para CD99&#46; Con dicha informaci&#243;n&#44; se paut&#243; QT con adriamicina-ciclofosfamida&#44; que tambi&#233;n provoc&#243; toxicidad hematol&#243;gica tras el primer y el segundo ciclo&#44; aunque en las pruebas de imagen se objetiv&#243; un menor componente s&#243;lido de la masa pulmonar&#46; Dada la evoluci&#243;n&#44; se decidi&#243; realizar una lobectom&#237;a inferior derecha con pleurectom&#237;a parietal&#46; En la anatom&#237;a patol&#243;gica de la muestra intraoperatoria &#40;fig&#46; 1 B&#41;&#44; se confirm&#243; que el tumor estaba limitado a la pleura y no afectaba al par&#233;nquima pulmonar&#44; siendo la inmunohistoqu&#237;mica positiva para CD56&#44; WT1 &#40;d&#233;bil&#41;&#44; EMA &#40;focal&#41; y CD99 &#40;d&#233;bil y focal&#41;&#44; y negativa para CKAE1&#47;AE3&#44; CK7&#44; CK8&#47;18&#44; CK19&#44; CD34&#44; S100&#44; calretinina y STAT6&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SSPP es una neoplasia muy agresiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#46; Los pacientes pueden no tener s&#237;ntomas evidentes durante las etapas iniciales&#46; A medida que progresa la enfermedad&#44; pueden presentar disnea&#44; dolor tor&#225;cico&#44; tos&#44; hemoptisis o derrame pleural ipsolateral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3&#44;5</span></a>&#46; La radiograf&#237;a y la TC tor&#225;cicas suelen mostrar una gran masa intrator&#225;cica&#44; mayor de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; con m&#225;rgenes bien definidos y heterog&#233;nea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#44; que a menudo se calcifica y presenta invasi&#243;n de la pleura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; La necrosis y la hemorragia casi siempre est&#225;n presentes en su interior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El c&#225;ncer de pulm&#243;n primario puede ser indistinguible del SSPP en la TC&#46; Sin embargo&#44; la ausencia de linfadenopat&#237;a significativa con un tumor circunscrito grande en un adulto joven&#44; puede indicar la existencia de un SSPP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista histol&#243;gico&#44; el SSPP se compone esencialmente de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>tipos de c&#233;lulas&#44; epiteliales y fusiformes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; A nivel histopatol&#243;gico&#44; tiene un amplio espectro histol&#243;gico con 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>variantes&#58; patr&#243;n monof&#225;sico con c&#233;lulas fusiformes&#44; que es el m&#225;s frecuente&#59; patr&#243;n bif&#225;sico&#44; con c&#233;lulas fusiformes y componente epitelial frecuentemente glandular&#44; y patr&#243;n pobremente diferenciado&#44; con un alto &#237;ndice mit&#243;tico&#44; 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citoqueratina &#40;70&#37;&#41; y S-100 &#40;30&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a> y negativos para desmina&#44; SMA y marcadores tumorales vasculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las pruebas citogen&#233;ticas se pueden realizar cuando el diagn&#243;stico no est&#225; claro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La presencia de la translocaci&#243;n cromos&#243;mica espec&#237;fica t &#40;X&#59; 18&#41; &#40;p11&#46;2&#59; q11&#46;2&#41; mediante FISH es el sello citogen&#233;tico del sarcoma sinovial&#46; Est&#225; presente en m&#225;s del 90&#37; de los casos y produce la fusi&#243;n del gen SYT en el cromosoma 18 con el gen SSX1 o SSX2&#44; o m&#225;s raramente con el gen SSX4&#44; en el cromosoma X<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3-5</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pron&#243;stico del SSPP es muy pobre&#44; 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al igual que en otros sarcomas de tejidos blandos&#46; La radioterapia adyuvante se recomienda generalmente despu&#233;s de una resecci&#243;n incompleta&#46; La QT adyuvante usando doxorrubicina &#177; ifosfamida es beneficiosa en t&#233;rminos de supervivencia libre de enfermedad y general a los 5 a&#241;os en los casos de sarcoma de tejidos blandos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p></span>"
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Carta científica
Sarcoma sinovial pleural primario: diagnóstico diferencial con el carcinoma pulmonar microcítico
Primary Pleural Synovial Sarcoma: Differential Diagnosis with Small Cell Lung Carcinoma
Alicia Cerezo Lajasa, Francisco Alijo Serranob, María del Carmen Rodríguez de Guzmána, Javier de Miguel Díeza,
Corresponding author
javier.miguel@salud.madrid.org

Autor para correspondencia.
a Servicio de Neumología, Hospital General Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital General Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España
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La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostraba un extenso derrame pleural derecho&#46; En la tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; tor&#225;cica se objetiv&#243;&#44; adem&#225;s&#44; una masa s&#243;lida multilobulada en el l&#243;bulo inferior derecho&#44; de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; contornos parcialmente bien definidos&#44; heterog&#233;nea y con m&#250;ltiples &#225;reas de necrosis y hemorragia&#44; indicativa de neoplasia maligna pulmonar primaria&#46; La toracocentesis mostr&#243; un l&#237;quido serohem&#225;tico con caracter&#237;sticas de exudado de predominio linfocitario y la citolog&#237;a fue negativa para malignidad&#46; La biopsia con aguja gruesa de la masa pulmonar permiti&#243; obtener un diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico de carcinoma microc&#237;tico &#40;inmunohistoqu&#237;mica&#58; CD56 positivo&#44; TTF-1&#47;STAT6 negativo&#44; Ki67 60&#37;&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a> A&#41;&#46; En la tomograf&#237;a de emisi&#243;n de positrones-TC se confirm&#243; que la lesi&#243;n mostraba una captaci&#243;n patol&#243;gica significativa&#44; no evidenci&#225;ndose afectaci&#243;n ganglionar ni a distancia&#46; Ante estos hallazgos&#44; se inici&#243; tratamiento con quimioterapia &#40;QT&#41; con carboplatino-VP16 &#40;etop&#243;sido&#41;&#46; Tras 2 ciclos de QT&#44; la paciente ingres&#243; por aumento de su disnea y dolor tor&#225;cico pleur&#237;tico derecho&#46; En las pruebas de imagen se observ&#243; una progresi&#243;n local de la masa pulmonar derecha&#46; Ante las caracter&#237;sticas del cuadro &#40;no afectaci&#243;n ganglionar ni metast&#225;sica a distancia&#44; TTF-1 negativo&#41; y la evoluci&#243;n at&#237;pica &#40;progresi&#243;n tumoral tras 2 ciclos de QT&#41;&#44; se revis&#243;&#44; por petici&#243;n cl&#237;nica&#44; el caso en el servicio de Anatom&#237;a Patol&#243;gica&#44; ampli&#225;ndose el panel inmunohistoqu&#237;mico realizado&#46; Ante la sospecha de sarcoma sinovial &#40;tinci&#243;n d&#233;bil para CD99 y positividad para EMA&#41;&#44; se solicit&#243; un estudio de citogen&#233;tica molecular mediante hibridaci&#243;n in situ con fluorescencia &#40;FISH&#41; para el gen SYT&#46; Con dicha sospecha&#44; a la espera de los resultados&#44; se paut&#243; una nueva l&#237;nea de QT con epirrubicina-ifosfamida&#44; teniendo que suspender la ifosfamida por encefalopat&#237;a y toxicidad hematol&#243;gica&#46; Posteriormente&#44; se recibi&#243; la confirmaci&#243;n anatomopatol&#243;gica de la existencia de un reordenamiento positivo para el gen SYT&#44; compatible con un sarcoma sinovial monof&#225;sico pulmonar&#44; con inmunohistoqu&#237;mica negativa para cromogranina&#47;sinaptofisina&#47;CD45&#47;CK AE1-AE3 y positividad d&#233;bil y focal para CD99&#46; Con dicha informaci&#243;n&#44; se paut&#243; QT con adriamicina-ciclofosfamida&#44; que tambi&#233;n provoc&#243; toxicidad hematol&#243;gica tras el primer y el segundo ciclo&#44; aunque en las pruebas de imagen se objetiv&#243; un menor componente s&#243;lido de la masa pulmonar&#46; Dada la evoluci&#243;n&#44; se decidi&#243; realizar una lobectom&#237;a inferior derecha con pleurectom&#237;a parietal&#46; En la anatom&#237;a patol&#243;gica de la muestra intraoperatoria &#40;fig&#46; 1 B&#41;&#44; se confirm&#243; que el tumor estaba limitado a la pleura y no afectaba al par&#233;nquima pulmonar&#44; siendo la inmunohistoqu&#237;mica positiva para CD56&#44; WT1 &#40;d&#233;bil&#41;&#44; EMA &#40;focal&#41; y CD99 &#40;d&#233;bil y focal&#41;&#44; y negativa para CKAE1&#47;AE3&#44; CK7&#44; CK8&#47;18&#44; CK19&#44; CD34&#44; S100&#44; calretinina y STAT6&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SSPP es una neoplasia muy agresiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#46; Los pacientes pueden no tener s&#237;ntomas evidentes durante las etapas iniciales&#46; A medida que progresa la enfermedad&#44; pueden presentar disnea&#44; dolor tor&#225;cico&#44; tos&#44; hemoptisis o derrame pleural ipsolateral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3&#44;5</span></a>&#46; La radiograf&#237;a y la TC tor&#225;cicas suelen mostrar una gran masa intrator&#225;cica&#44; mayor de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; con m&#225;rgenes bien definidos y heterog&#233;nea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#44; que a menudo se calcifica y presenta invasi&#243;n de la pleura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; La necrosis y la hemorragia casi siempre est&#225;n presentes en su interior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El c&#225;ncer de pulm&#243;n primario puede ser indistinguible del SSPP en la TC&#46; Sin embargo&#44; la ausencia de linfadenopat&#237;a significativa con un tumor circunscrito grande en un adulto joven&#44; puede indicar la existencia de un SSPP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista histol&#243;gico&#44; el SSPP se compone esencialmente de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>tipos de c&#233;lulas&#44; epiteliales y fusiformes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; A nivel histopatol&#243;gico&#44; tiene un amplio espectro histol&#243;gico con 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>variantes&#58; patr&#243;n monof&#225;sico con c&#233;lulas fusiformes&#44; que es el m&#225;s frecuente&#59; patr&#243;n bif&#225;sico&#44; con c&#233;lulas fusiformes y componente epitelial frecuentemente glandular&#44; y patr&#243;n pobremente diferenciado&#44; con un alto &#237;ndice mit&#243;tico&#44; 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citoqueratina &#40;70&#37;&#41; y S-100 &#40;30&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a> y negativos para desmina&#44; SMA y marcadores tumorales vasculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las pruebas citogen&#233;ticas se pueden realizar cuando el diagn&#243;stico no est&#225; claro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La presencia de la translocaci&#243;n cromos&#243;mica espec&#237;fica t &#40;X&#59; 18&#41; &#40;p11&#46;2&#59; q11&#46;2&#41; mediante FISH es el sello citogen&#233;tico del sarcoma sinovial&#46; Est&#225; presente en m&#225;s del 90&#37; de los casos y produce la fusi&#243;n del gen SYT en el cromosoma 18 con el gen SSX1 o SSX2&#44; o m&#225;s raramente con el gen SSX4&#44; en el cromosoma X<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3-5</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pron&#243;stico del SSPP es muy pobre&#44; 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al igual que en otros sarcomas de tejidos blandos&#46; La radioterapia adyuvante se recomienda generalmente despu&#233;s de una resecci&#243;n incompleta&#46; La QT adyuvante usando doxorrubicina &#177; ifosfamida es beneficiosa en t&#233;rminos de supervivencia libre de enfermedad y general a los 5 a&#241;os en los casos de sarcoma de tejidos blandos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p></span>"
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Article information
ISSN: 03002896
Original language: Spanish
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