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evacuaci&#243;n&#46; En TAC de control se observaron n&#243;dulos pulmonares que requirieron valoraci&#243;n&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Contaba tos cr&#243;nica desde hac&#237;a a&#241;os&#46; La exploraci&#243;n funcional mostraba una capacidad vital forzada de 1&#46;820<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleSup">3</span> &#40;80&#44;5&#37;&#41; y un volumen espiratorio forzado en el primer segundo de 1&#46;120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleSup">3</span> &#40;59&#44;6&#37;&#41;&#44; cociente del 61&#44;33&#37;&#46; En la TAC se observaron m&#250;ltiples im&#225;genes nodulares de diferentes tama&#241;os distribuidas por ambos campos pulmonares&#46; Seis meses despu&#233;s apreciamos un crecimiento del n&#250;mero y tama&#241;o de los n&#243;dulos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tomograf&#237;a con emisi&#243;n de positrones &#40;PET&#41;-TAC detect&#243; n&#243;dulos s&#243;lidos de entre 8 y 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con SUV m&#225;ximo de 3&#44;88&#46; Otros no presentaron captaci&#243;n&#46; Adem&#225;s se detectaron 3 adenopat&#237;as con un SUV m&#225;ximo de 6&#44;8 hasta 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm a nivel cervical derecho y retromandibular&#46; La broncoscopia no aport&#243; informaci&#243;n relevante&#44; salvo crecimiento de <span class="elsevierStyleItalic">Aspergillus fumigatus</span> en el aspirado bronquial que posteriormente se negativiz&#243;&#46; Dos meses m&#225;s tarde&#44; una videotoracoscopia con resecciones en cu&#241;a del l&#243;bulo medio e inferior derecho mostr&#243; una hiperplasia difusa idiop&#225;tica de c&#233;lulas neuroendocrinas asociada a tumorlets y tumores carcinoides t&#237;picos perif&#233;ricos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#46;</span> Mujer de 29 a&#241;os&#44; con pr&#243;tesis mamarias bilaterales&#44; diagnosticada de asma bronquial extr&#237;nseco&#44; con cl&#237;nica de tos cr&#243;nica&#46; La espirometr&#237;a&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax y senos paranasales fueron normales&#46; En la TAC de t&#243;rax aparec&#237;an micron&#243;dulos pulmonares bilaterales de aspecto residual&#46; Nueve meses m&#225;s tarde&#44; a la madre de la paciente le detectaron m&#250;ltiples n&#243;dulos pulmonares que fueron extirpados mediante resecci&#243;n en cu&#241;a del l&#243;bulo medio y l&#243;bulo inferior derecho&#46; El anatomopat&#243;logo describ&#237;a tumor carcinoide t&#237;pico perif&#233;rico asociado a tumorlets y a hiperplasia difusa idiop&#225;tica de c&#233;lulas neuroendocrinas&#46; Los ganglios mediast&#237;nicos extirpados no mostraron alteraciones&#46; Con m&#225;s detalle&#44; informaba sobre una proliferaci&#243;n multifocal de c&#233;lulas neuroendocrinas que se distribu&#237;an en lesiones tumorales de m&#225;s de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en al menos 2 de ellas&#44; en otras de menos de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en m&#225;s de 7&#44; as&#237; como en forma de hiperplasia intraepitelial de c&#233;lulas neuroendocrinas&#46; Se observaron menos de 2 mitosis por 10 CGA&#46; Cromogranina&#44; sinaptofisina y CD 56 resultaron positivos&#44; y el estudio con calcitonina result&#243; negativo&#46; Con estos datos de este familiar de primer grado solicitamos TAC de control a nuestra paciente&#44; a la que se inform&#243; m&#225;s detalladamente de la existencia de m&#250;ltiples n&#243;dulos pulmonares de menos de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; con un di&#225;metro medio de unos 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; bilaterales&#44; redondeados difusos&#44; sin calcificaciones en su interior&#44; en n&#250;mero de unos 25 en pulm&#243;n derecho y 15 en el pulm&#243;n izquierdo&#46; La broncoscopia detect&#243; signos directos de neoplasia en bronquio de la l&#237;ngula&#46; La biopsia de la lesi&#243;n result&#243; un carcinoide t&#237;pico con buena diferenciaci&#243;n&#46; La gammagraf&#237;a con fluoro 18-L dihidroxifenilalanina &#40;F18&#46;Fl&#250;or-DOPA&#41; mostr&#243; 3 n&#243;dulos en el l&#243;bulo inferior derecho&#44; el mayor de ellos de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con un SUV m&#225;ximo de 1&#44;09 &#40;SUV del par&#233;nquima 0&#44;49&#41;&#44; y 4 n&#243;dulos en el pulm&#243;n izquierdo&#44; 2 de estos en la l&#237;ngula&#44; el mayor de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con SUV m&#225;ximo de 0&#44;78 &#40;SUV del par&#233;nquima de 0&#44;37&#41; y otro de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con SUV m&#225;ximo de 0&#44;79&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hiperplasia idiop&#225;tica difusa de c&#233;lulas neuroendocrinas &#40;DIPNECH&#44; siglas en ingl&#233;s&#41; es una entidad que cada a&#241;o la encontramos con m&#225;s facilidad en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Es un sobrecrecimiento generalizado y extenso de c&#233;lulas neuroendocrinas en la v&#237;a a&#233;rea perif&#233;rica y es considerada lesi&#243;n premaligna&#46; Las formas cl&#237;nicas de presentaci&#243;n asintom&#225;tica&#44; como es el caso de la madre de nuestra segunda paciente&#44; tos&#44; disnea&#44; sibilantes&#44; propios de enfermedades tan prevalentes como el asma o la bronquiol&#237;tis contribuyen a no sospecharla&#44; no investigarla y no conocer su prevalencia real&#46; La exploraci&#243;n funcional respiratoria puede ir desde normal hasta patr&#243;n obstructivo o mixto&#46; En las pruebas de imagen&#44; el patr&#243;n micronodular bilateral es su forma de presentaci&#243;n m&#225;s frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En nuestro caso 2&#44; no tenemos muestra m&#225;s amplia&#44; como se recomienda para el diagn&#243;stico de esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; pero el antecedente familiar de hiperplasia idiop&#225;tica difusa de c&#233;lulas neuroendocrinas&#44; la historia cl&#237;nica&#44; las alteraciones radiogr&#225;ficas&#44; junto con los resultados de la biopsia conllevaron una reinterpretaci&#243;n de lesiones que inicialmente se entendieron como residuales&#46; No conocemos datos sobre ac&#250;mulo familiar de esta enfermedad&#46; En el estudio de Gorshtein et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; no encuentran esta relaci&#243;n en ninguno de los 11 casos recogidos&#46; En otras ocasiones&#44; la radiolog&#237;a demuestra atrapamiento a&#233;reo&#44; patr&#243;n en mosaico&#44; los cuales podr&#237;an pasar desapercibidos si no realizamos TAC en espiraci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La PET-TAC convencional con glucosa no es sensible para los tumores carcinoides&#44; por su tama&#241;o y por su escasa actividad mit&#243;tica&#46; Se emplean marcadores como el octe&#243;trido o el an&#225;logo de un amino&#225;cido F18&#46;Fl&#250;or-DOPA&#46; El pron&#243;stico global es favorable&#44; aunque casos puntuales pueden cursar con mala evoluci&#243;n por la aparici&#243;n de met&#225;stasis a distancia&#46;</p></span>"
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Carta científica
Hiperplasia idiopática difusa de células neuroendocrinas, tumorlets y carcinoides típicos
Diffuse Idiopathic Neuroendocrine Cell Hyperplasia, Tumorlets and Typical Carcinoid Tumors
Jorge Lima Álvareza,
Corresponding author
, Javier Muñoz Gutiérreza, Antonio J. Cruz Medinaa, Nuria Reyes Núñeza, Enrique Rodríguez Zarcob
a Unidad de Gestión Clínica de Neumología, Hospital Universitario Virgen de Valme, Sevilla, España
b Unidad de Gestión Clínica de Anatomía Patológica, Hospital Universitario Virgen Macarena, Sevilla, España
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n&#243;dulos s&#243;lidos de entre 8 y 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con SUV m&#225;ximo de 3&#44;88&#46; Otros no presentaron captaci&#243;n&#46; Adem&#225;s se detectaron 3 adenopat&#237;as con un SUV m&#225;ximo de 6&#44;8 hasta 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm a nivel cervical derecho y retromandibular&#46; La broncoscopia no aport&#243; informaci&#243;n relevante&#44; salvo crecimiento de <span class="elsevierStyleItalic">Aspergillus fumigatus</span> en el aspirado bronquial que posteriormente se negativiz&#243;&#46; Dos meses m&#225;s tarde&#44; una videotoracoscopia con resecciones en cu&#241;a del l&#243;bulo medio e inferior derecho mostr&#243; una hiperplasia difusa idiop&#225;tica de c&#233;lulas neuroendocrinas asociada a tumorlets y tumores carcinoides t&#237;picos perif&#233;ricos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#46;</span> Mujer de 29 a&#241;os&#44; con pr&#243;tesis mamarias bilaterales&#44; diagnosticada de asma bronquial extr&#237;nseco&#44; con cl&#237;nica de tos cr&#243;nica&#46; La espirometr&#237;a&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax y senos paranasales fueron normales&#46; En la TAC de t&#243;rax aparec&#237;an micron&#243;dulos pulmonares bilaterales de aspecto residual&#46; Nueve meses m&#225;s tarde&#44; a la madre de la paciente le detectaron m&#250;ltiples n&#243;dulos pulmonares que fueron extirpados mediante resecci&#243;n en cu&#241;a del l&#243;bulo medio y l&#243;bulo inferior derecho&#46; El anatomopat&#243;logo describ&#237;a tumor carcinoide t&#237;pico perif&#233;rico asociado a tumorlets y a hiperplasia difusa idiop&#225;tica de c&#233;lulas neuroendocrinas&#46; Los ganglios mediast&#237;nicos extirpados no mostraron alteraciones&#46; Con m&#225;s detalle&#44; informaba sobre una proliferaci&#243;n multifocal de c&#233;lulas neuroendocrinas que se distribu&#237;an en lesiones tumorales de m&#225;s de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en al menos 2 de ellas&#44; en otras de menos de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en m&#225;s de 7&#44; as&#237; como en forma de hiperplasia intraepitelial de c&#233;lulas neuroendocrinas&#46; Se observaron menos de 2 mitosis por 10 CGA&#46; Cromogranina&#44; sinaptofisina y CD 56 resultaron positivos&#44; y el estudio con calcitonina result&#243; negativo&#46; Con estos datos de este familiar de primer grado solicitamos TAC de control a nuestra paciente&#44; a la que se inform&#243; m&#225;s detalladamente de la existencia de m&#250;ltiples n&#243;dulos pulmonares de menos de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; con un di&#225;metro medio de unos 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; bilaterales&#44; redondeados difusos&#44; sin calcificaciones en su interior&#44; en n&#250;mero de unos 25 en pulm&#243;n derecho y 15 en el pulm&#243;n izquierdo&#46; La broncoscopia detect&#243; signos directos de neoplasia en bronquio de la l&#237;ngula&#46; La biopsia de la lesi&#243;n result&#243; un carcinoide t&#237;pico con buena diferenciaci&#243;n&#46; La gammagraf&#237;a con fluoro 18-L dihidroxifenilalanina &#40;F18&#46;Fl&#250;or-DOPA&#41; mostr&#243; 3 n&#243;dulos en el l&#243;bulo inferior derecho&#44; el mayor de ellos de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con un SUV m&#225;ximo de 1&#44;09 &#40;SUV del par&#233;nquima 0&#44;49&#41;&#44; y 4 n&#243;dulos en el pulm&#243;n izquierdo&#44; 2 de estos en la l&#237;ngula&#44; el mayor de 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con SUV m&#225;ximo de 0&#44;78 &#40;SUV del par&#233;nquima de 0&#44;37&#41; y otro de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con SUV m&#225;ximo de 0&#44;79&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hiperplasia idiop&#225;tica difusa de c&#233;lulas neuroendocrinas &#40;DIPNECH&#44; siglas en ingl&#233;s&#41; es una entidad que cada a&#241;o la encontramos con m&#225;s facilidad en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Es un sobrecrecimiento generalizado y extenso de c&#233;lulas neuroendocrinas en la v&#237;a a&#233;rea perif&#233;rica y es considerada lesi&#243;n premaligna&#46; Las formas cl&#237;nicas de presentaci&#243;n asintom&#225;tica&#44; como es el caso de la madre de nuestra segunda paciente&#44; tos&#44; disnea&#44; sibilantes&#44; propios de enfermedades tan prevalentes como el asma o la bronquiol&#237;tis contribuyen a no sospecharla&#44; no investigarla y no conocer su prevalencia real&#46; La exploraci&#243;n funcional respiratoria puede ir desde normal hasta patr&#243;n obstructivo o mixto&#46; En las pruebas de imagen&#44; el patr&#243;n micronodular bilateral es su forma de presentaci&#243;n m&#225;s frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En nuestro caso 2&#44; no tenemos muestra m&#225;s amplia&#44; como se recomienda para el diagn&#243;stico de esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; 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Se emplean marcadores como el octe&#243;trido o el an&#225;logo de un amino&#225;cido F18&#46;Fl&#250;or-DOPA&#46; El pron&#243;stico global es favorable&#44; aunque casos puntuales pueden cursar con mala evoluci&#243;n por la aparici&#243;n de met&#225;stasis a distancia&#46;</p></span>"
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Article information
ISSN: 03002896
Original language: Spanish
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