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no fumadora&#44; que presentaba una disfagia secundaria a un tumor mediast&#237;nico posterior que comprim&#237;a el es&#243;fago tor&#225;cico&#44; compatible radiol&#243;gicamente &#40;mediante resonancia magn&#233;tica&#41; con un tumor neurog&#233;nico dependiente del nervio vago derecho&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica &#250;nicamente destacaban manchas &#171;caf&#233; con leche&#187; en la superficie cut&#225;nea y varias cicatrices en la espalda y pared abdominal en relaci&#243;n con resecciones previas de neurofibromas en dichas localizaciones&#46; Dada la sintomatolog&#237;a de disfagia progresiva se decidi&#243; intervenir quir&#250;rgicamente a la paciente del tumor mediast&#237;nico posterior&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax preoperatoria &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41; se observ&#243; un posible bronquio traqueal &#40;BT&#41;&#44; por lo que se decidi&#243; completar dichos estudios con una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de t&#243;rax&#44; confirm&#225;ndose la existencia del BT y su asociaci&#243;n inesperada con un drenaje venoso pulmonar an&#243;malo parcial &#40;DVPAP&#41;&#46; El DVPAP consist&#237;a en un drenaje de la vena del l&#243;bulo superior derecho en la vena cava superior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B-D&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociaci&#243;n de la NF1 con anomal&#237;as del desarrollo pulmonar &#40;ya sean vasculares o de la v&#237;a a&#233;rea&#41; y su diagn&#243;stico en la edad adulta es excepcional y&#44; a nuestro entender&#44; ning&#250;n art&#237;culo ha descrito previamente su asociaci&#243;n simult&#225;nea con un DVPAP y un BT<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; El BT es una de las anomal&#237;as del desarrollo &#225;rbol bronquial m&#225;s frecuentes y a pesar de su nombre suele originarse con m&#225;s frecuencia en el bronquio principal derecho que en la propia tr&#225;quea&#46; 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La combinaci&#243;n de estas 2 anomal&#237;as del desarrollo en un mismo sujeto es excepcional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La asociaci&#243;n de NF1 con anomal&#237;as del desarrollo pulmonar es muy poco frecuente &#40;2&#44;3&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En una revisi&#243;n de malformaciones vasculares y cardiacas en 2&#46;322 pacientes con NF1 se observ&#243; una mayor prevalencia de estenosis pulmonar y de coartaci&#243;n a&#243;rtica&#44; pero ning&#250;n caso de drenaje venoso pulmonar an&#243;malo &#40;parcial o total&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; La detecci&#243;n de estas dos variantes anat&#243;micas puede tener implicaciones cl&#237;nicas&#44; anest&#233;sicas y terap&#233;uticas en pacientes en los que se plantea una intervenci&#243;n quir&#250;rgica del t&#243;rax&#46; En nuestro caso&#44; el conocimiento de estas variantes por parte del anestesista y del cirujano tor&#225;cico permiti&#243; programar y realizar con &#233;xito una resecci&#243;n toracosc&#243;pica completa del tumor mediast&#237;nico derecho con preservaci&#243;n del nervio vago ipsilateral&#46; El examen histol&#243;gico confirm&#243; un neurofibroma mixoide sin atipia&#46; El periodo postoperatorio transcurri&#243; sin incidentes y la paciente fue dada de alta 4 d&#237;as despu&#233;s de la intervenci&#243;n&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La naturaleza excepcional de nuestro caso reside en la combinaci&#243;n nunca antes descrita en la literatura cient&#237;fica de un BT y un DVPAP en una paciente con NF1 con un neurofibroma mediast&#237;nico sintom&#225;tico&#46;</p></span>"
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Carta al Director
Asociación de bronquio traqueal y drenaje venoso pulmonar anómalo parcial en paciente con neurofibromatosis tipo 1 y neurofibroma del nervio vago ipsilateral
Combination of tracheal bronchus and partial anomalous pulmonary venous return in a patient with type 1 neurofibromatosis and ipsilateral vagal nerve neurofibroma
Luis Gorospe Sarasúaa,
Corresponding author
luisgorospe@yahoo.com

Autor para correspondencia.
, David Saldaña Garridob, Ana María Ayala Carboneroa
a Servicio de Radiodiagnóstico, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, España
b Servicio de Cirugía Torácica, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, España
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no fumadora&#44; que presentaba una disfagia secundaria a un tumor mediast&#237;nico posterior que comprim&#237;a el es&#243;fago tor&#225;cico&#44; compatible radiol&#243;gicamente &#40;mediante resonancia magn&#233;tica&#41; con un tumor neurog&#233;nico dependiente del nervio vago derecho&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica &#250;nicamente destacaban manchas &#171;caf&#233; con leche&#187; en la superficie cut&#225;nea y varias cicatrices en la espalda y pared abdominal en relaci&#243;n con resecciones previas de neurofibromas en dichas localizaciones&#46; Dada la sintomatolog&#237;a de disfagia progresiva se decidi&#243; intervenir quir&#250;rgicamente a la paciente del tumor mediast&#237;nico posterior&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax preoperatoria &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41; se observ&#243; un posible bronquio traqueal &#40;BT&#41;&#44; por lo que se decidi&#243; completar dichos estudios con una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de t&#243;rax&#44; confirm&#225;ndose la existencia del BT y su asociaci&#243;n inesperada con un drenaje venoso pulmonar an&#243;malo parcial &#40;DVPAP&#41;&#46; El DVPAP consist&#237;a en un drenaje de la vena del l&#243;bulo superior derecho en la vena cava superior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B-D&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociaci&#243;n de la NF1 con anomal&#237;as del desarrollo pulmonar &#40;ya sean vasculares o de la v&#237;a a&#233;rea&#41; y su diagn&#243;stico en la edad adulta es excepcional y&#44; a nuestro entender&#44; ning&#250;n art&#237;culo ha descrito previamente su asociaci&#243;n simult&#225;nea con un DVPAP y un BT<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; El BT es una de las anomal&#237;as del desarrollo &#225;rbol bronquial m&#225;s frecuentes y a pesar de su nombre suele originarse con m&#225;s frecuencia en el bronquio principal derecho que en la propia tr&#225;quea&#46; El BT suele diagnosticarse de forma incidental en sujetos asintom&#225;ticos a los que se realiza una broncoscopia o una TC de t&#243;rax por otro motivo&#46; No obstante&#44; en ocasiones pueden producir hemoptisis&#44; infecciones pulmonares recurrentes o atelectasias del l&#243;bulo superior derecho en pacientes intubados en los que el extremo distal del tubo endotraqueal se localiza a nivel o distal al origen del BT<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El DVPAP es una anomal&#237;a del desarrollo vascular consistente en el drenaje an&#243;malo de una o m&#225;s venas pulmonares en una vena sist&#233;mica &#40;vena innominada&#44; vena cava superior&#44; vena &#225;cigos&#44; aur&#237;cula derecha&#44; seno coronario o vena cava inferior&#41;&#44; estableci&#233;ndose un <span class="elsevierStyleItalic">shunt</span> izquierda-derecha&#46; Los pacientes adultos con un DVPAP presentan un riesgo de desarrollar una hipertensi&#243;n pulmonar precapilar a largo plazo secundaria a una sobrecarga de volumen del ventr&#237;culo derecho<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La combinaci&#243;n de estas 2 anomal&#237;as del desarrollo en un mismo sujeto es excepcional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La asociaci&#243;n de NF1 con anomal&#237;as del desarrollo pulmonar es muy poco frecuente &#40;2&#44;3&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En una revisi&#243;n de malformaciones vasculares y cardiacas en 2&#46;322 pacientes con NF1 se observ&#243; una mayor prevalencia de estenosis pulmonar y de coartaci&#243;n a&#243;rtica&#44; pero ning&#250;n caso de drenaje venoso pulmonar an&#243;malo &#40;parcial o total&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; La detecci&#243;n de estas dos variantes anat&#243;micas puede tener implicaciones cl&#237;nicas&#44; anest&#233;sicas y terap&#233;uticas en pacientes en los que se plantea una intervenci&#243;n quir&#250;rgica del t&#243;rax&#46; En nuestro caso&#44; el conocimiento de estas variantes por parte del anestesista y del cirujano tor&#225;cico permiti&#243; programar y realizar con &#233;xito una resecci&#243;n toracosc&#243;pica completa del tumor mediast&#237;nico derecho con preservaci&#243;n del nervio vago ipsilateral&#46; El examen histol&#243;gico confirm&#243; un neurofibroma mixoide sin atipia&#46; El periodo postoperatorio transcurri&#243; sin incidentes y la paciente fue dada de alta 4 d&#237;as despu&#233;s de la intervenci&#243;n&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La naturaleza excepcional de nuestro caso reside en la combinaci&#243;n nunca antes descrita en la literatura cient&#237;fica de un BT y un DVPAP en una paciente con NF1 con un neurofibroma mediast&#237;nico sintom&#225;tico&#46;</p></span>"
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ISSN: 03002896
Original language: Spanish
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