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hepatoesplenomegalia&#44; estatura baja y pancitopenia&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente era una ni&#241;a de 7 a&#241;os&#46; A los 9 meses de edad se examin&#243; en el hospital por distensi&#243;n abdominal&#46; Se observ&#243; hepatoesplenomegalia y se procedi&#243; a una biopsia del h&#237;gado mediante punci&#243;n-aspiraci&#243;n con aguja fina&#59; el diagn&#243;stico fue enfermedad de Niemann-Pick tipo B&#46; Presentaba tos seca y fiebre&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica mostr&#243; hepatomegalia y esplenomegalia&#46; Los ex&#225;menes cardiovascular y neurol&#243;gico fueron normales&#46; En la auscultaci&#243;n pulmonar se detectaron fuertes estertores crepitantes en las bases de los pulmones&#46; Las pruebas de funci&#243;n renal y hep&#225;tica fueron normales&#46; Los hallazgos de laboratorio revelaron anemia leve&#46; La paciente se deriv&#243; tras un examen cl&#237;nico a nuestro centro para realizarle radiograf&#237;a de t&#243;rax y tomograf&#237;a computarizada de alta resoluci&#243;n &#40;TCAR&#41;&#46; La radiograf&#237;a posteroanterior revel&#243; una infiltraci&#243;n reticulonodular difusa en la base de ambos pulmones&#46; Las exploraciones con TCAR se obtuvieron sin administrar contraste intravenoso&#46; Se realiz&#243; tomograf&#237;a computarizada helicoidal multicorte con un sistema de tomograf&#237;a computarizada de 16 cortes &#40;Somatom sensation 16&#44; Siemens&#44; AG&#44; Erlanger&#44; Alemania&#41;&#46; El tiempo de rotaci&#243;n del <span class="elsevierStyleItalic">gantry</span> fue de 0&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>sn&#46; Se utiliz&#243; tubo con voltaje de 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kVp y tubo con corriente de 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mA &#40;eficaz&#41;&#46; El grosor del corte fue de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con un intervalo de corte de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#46; Se utiliz&#243; un filtro de potenciaci&#243;n del borde&#46; En la TCAR del t&#243;rax se detectaron zonas en vidrio deslustrado en el pulm&#243;n izquierdo &#40;en el segmento anterior del l&#243;bulo superior y en la l&#237;ngula&#41;&#46; Se observaron engrosamientos intersticiales peribroncovasculares y engrosamiento septo interlobular en las bases del pulm&#243;n&#46; Tambi&#233;n se detectaron varios n&#243;dulos pulmonares en ambos pulmones&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Niemann-Pick es un raro trastorno hereditario recesivo y autos&#243;mico caracterizado por la acumulaci&#243;n de esfingomielina debido a una deficiencia en la producci&#243;n de esfingomielinasa&#46; El exceso de esfingomielina se deposita en el h&#237;gado&#44; el bazo&#44; los pulmones&#44; la m&#233;dula &#243;sea o el cerebro<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; El aspecto radiol&#243;gico de esta afecci&#243;n no es espec&#237;fico&#44; si bien se observan hilos lineales asociados con infiltrados nodulares&#44; lo que produce un efecto de panel de abeja que se extiende de forma difusa a todas las zonas pulmonares&#44; en especial a la base<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46; La imagen tomogr&#225;fica de alta resoluci&#243;n mostraba engrosamiento de los tabiques interlobulares&#44; sin n&#243;dulos&#44; con predominancia en la zona inferior de los pulmones&#44; asociados con opacidades en vidrio deslustrado m&#225;s abundantes en las zonas superior y media<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Aunque estas regiones estaban a menudo separadas unas de otras&#44; en ocasiones se entremezclaban&#46; Las regiones entremezcladas se caracterizaban por mostrar un aspecto de &#8220;empedrado caprichoso&#8221; &#40;<span class="elsevierStyleItalic">crazy paving</span>&#41;&#44; y aunque &#233;ste no sea el patr&#243;n m&#225;s predominante&#44; la enfermedad de Niemann-Pick tipo B deber&#237;a a&#241;adirse a la lista de entidades que pueden mostrar este aspecto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La infiltraci&#243;n pulmonar progresiva es una causa importante de morbimortalidad&#46; Hasta la fecha&#44; no se ha documentado ning&#250;n tratamiento exitoso para la afectaci&#243;n pulmonar causada por la enfermedad de Niemann-Pick&#46; El lavado del pulm&#243;n completo parece ser un tratamiento potencialmente &#250;til<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; se observ&#243; aspecto en vidrio deslustrado&#44; engrosamiento intersticial peribroncovascular y en septos interlobulares as&#237; como n&#243;dulos pulmonares en ambos pulmones&#46; Todos estos hallazgos se realizaron con la t&#233;cnica TCAR y son importantes para determinar la existencia de enfermedad pulmonar intersticial&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; ante un trastorno de almacenamiento de l&#237;pidos&#44; debe tenerse en cuenta la posibilidad de afectaci&#243;n pulmonar&#44; especialmente en la infancia&#46; Para confirmarlo&#44; la t&#233;cnica radiol&#243;gica m&#225;s fiable es la TCAR &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 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Carta al Director
Hallazgos radiológicos de afectación pulmonar por enfermedad de Niemann-Pick tipo B
Radıologıc Findıngs of Pulmonary Involvement of Type B Nıemann-Pıck Dısease
Huseyin Ozkurt
Corresponding author
drhozkurt@yahoo.com

Autor para correspondencia.
, Guzide Toksoy, Muzaffer Basak
Departamento de Radiología, Hospital para la Docencia y la Investigación Sisli Etfal, Estambul, Turquía
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hepatoesplenomegalia&#44; estatura baja y pancitopenia&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente era una ni&#241;a de 7 a&#241;os&#46; A los 9 meses de edad se examin&#243; en el hospital por distensi&#243;n abdominal&#46; Se observ&#243; hepatoesplenomegalia y se procedi&#243; a una biopsia del h&#237;gado mediante punci&#243;n-aspiraci&#243;n con aguja fina&#59; el diagn&#243;stico fue enfermedad de Niemann-Pick tipo B&#46; Presentaba tos seca y fiebre&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica mostr&#243; hepatomegalia y esplenomegalia&#46; Los ex&#225;menes cardiovascular y neurol&#243;gico fueron normales&#46; En la auscultaci&#243;n pulmonar se detectaron fuertes estertores crepitantes en las bases de los pulmones&#46; Las pruebas de funci&#243;n renal y hep&#225;tica fueron normales&#46; Los hallazgos de laboratorio revelaron anemia leve&#46; La paciente se deriv&#243; tras un examen cl&#237;nico a nuestro centro para realizarle radiograf&#237;a de t&#243;rax y tomograf&#237;a computarizada de alta resoluci&#243;n &#40;TCAR&#41;&#46; La radiograf&#237;a posteroanterior revel&#243; una infiltraci&#243;n reticulonodular difusa en la base de ambos pulmones&#46; Las exploraciones con TCAR se obtuvieron sin administrar contraste intravenoso&#46; Se realiz&#243; tomograf&#237;a computarizada helicoidal multicorte con un sistema de tomograf&#237;a computarizada de 16 cortes &#40;Somatom sensation 16&#44; Siemens&#44; AG&#44; Erlanger&#44; Alemania&#41;&#46; El tiempo de rotaci&#243;n del <span class="elsevierStyleItalic">gantry</span> fue de 0&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>sn&#46; Se utiliz&#243; tubo con voltaje de 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kVp y tubo con corriente de 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mA &#40;eficaz&#41;&#46; El grosor del corte fue de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con un intervalo de corte de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#46; Se utiliz&#243; un filtro de potenciaci&#243;n del borde&#46; En la TCAR del t&#243;rax se detectaron zonas en vidrio deslustrado en el pulm&#243;n izquierdo &#40;en el segmento anterior del l&#243;bulo superior y en la l&#237;ngula&#41;&#46; Se observaron engrosamientos intersticiales peribroncovasculares y engrosamiento septo interlobular en las bases del pulm&#243;n&#46; Tambi&#233;n se detectaron varios n&#243;dulos pulmonares en ambos pulmones&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Niemann-Pick es un raro trastorno hereditario recesivo y autos&#243;mico caracterizado por la acumulaci&#243;n de esfingomielina debido a una deficiencia en la producci&#243;n de esfingomielinasa&#46; El exceso de esfingomielina se deposita en el h&#237;gado&#44; el bazo&#44; los pulmones&#44; la m&#233;dula &#243;sea o el cerebro<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; El aspecto radiol&#243;gico de esta afecci&#243;n no es espec&#237;fico&#44; si bien se observan hilos lineales asociados con infiltrados nodulares&#44; lo que produce un efecto de panel de abeja que se extiende de forma difusa a todas las zonas pulmonares&#44; en especial a la base<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46; La imagen tomogr&#225;fica de alta resoluci&#243;n mostraba engrosamiento de los tabiques interlobulares&#44; sin n&#243;dulos&#44; con predominancia en la zona inferior de los pulmones&#44; asociados con opacidades en vidrio deslustrado m&#225;s abundantes en las zonas superior y media<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Aunque estas regiones estaban a menudo separadas unas de otras&#44; en ocasiones se entremezclaban&#46; Las regiones entremezcladas se caracterizaban por mostrar un aspecto de &#8220;empedrado caprichoso&#8221; &#40;<span class="elsevierStyleItalic">crazy paving</span>&#41;&#44; y aunque &#233;ste no sea el patr&#243;n m&#225;s predominante&#44; la enfermedad de Niemann-Pick tipo B deber&#237;a a&#241;adirse a la lista de entidades que pueden mostrar este aspecto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La infiltraci&#243;n pulmonar progresiva es una causa importante de morbimortalidad&#46; Hasta la fecha&#44; no se ha documentado ning&#250;n tratamiento exitoso para la afectaci&#243;n pulmonar causada por la enfermedad de Niemann-Pick&#46; El lavado del pulm&#243;n completo parece ser un tratamiento potencialmente &#250;til<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; se observ&#243; aspecto en vidrio deslustrado&#44; engrosamiento intersticial peribroncovascular y en septos interlobulares as&#237; como n&#243;dulos pulmonares en ambos pulmones&#46; Todos estos hallazgos se realizaron con la t&#233;cnica TCAR y son importantes para determinar la existencia de enfermedad pulmonar intersticial&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; ante un trastorno de almacenamiento de l&#237;pidos&#44; debe tenerse en cuenta la posibilidad de afectaci&#243;n pulmonar&#44; especialmente en la infancia&#46; Para confirmarlo&#44; la t&#233;cnica radiol&#243;gica m&#225;s fiable es la TCAR &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 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Article information
ISSN: 03002896
Original language: Spanish
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2024 October 157 15 172
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