Nota clínica
Parálisis diafragmática unilateral dolorosa como única manifestación de la neuralgia amiotrófica
Unilateral Painful Diaphragm Paralysis as the Only Sign of Amyotrophic Neuralgia
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En casos muy sintomáticos con elevación de un sólo hemidiafragma debemos sospechar afectación incompleta del diafragma contralateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> o implicación de los músculos intercostales. En cualquier caso, el síntoma característico de la parálisis diafragmática es la disnea de esfuerzo y/o en decúbito supino, pero es excepcional que curse con dolor.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos el caso de un paciente con parálisis diafragmática unilateral, cuyo único síntoma era un dolor de tipo lancinante con los movimientos del brazo homolateral, refractario a altas dosis de diversos analgésicos y persistente 6 meses después del diagnóstico.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Observación clínica</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 49 años, exfumador con consumo acumulado de 20 paquetes-años, sin otros antecedentes médico-quirúrgicos. Consultó por un cuadro de 3 meses de evolución consistente en dolor lancinante en el hemitórax izquierdo que se irradiaba a la región dorsal en relación con movimientos bruscos o con esfuerzo del brazo izquierdo, y que le provocaba sensación de disnea. Refería dolor en el costado derecho ocasionalmente. En reposo estaba asintomático. No refería debilidad muscular ni pérdida de sensibilidad. No tenía antecedente de infección vírica, vacunación reciente, ejercicio extenuante, cirugía, traumatismos o historia familiar de neuralgia amiotrófica (NA) hereditaria.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración física destacaban una temperatura de 36,5°<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C y presión arterial de 120/80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. En la auscultación pulmonar había hipofonesis en la base izquierda. La exploración neurológica detallada mostraba que el lenguaje, los pares craneales, la fuerza, la sensibilidad tanto superficial como profunda y los reflejos no estaban alterados, y tampoco había atrofia ni fasciculaciones. El hemograma, la bioquímica general y los valores de enzimas musculares (creatincinasa y aldolasa), velocidad de sedimentación globular, proteína C reactiva, hormonas tiroideas, anticuerpos antinucleares y citoplásmicos antineutrófilos y factor reumatoide fueron normales. La radiografía de tórax mostró elevación del hemidiafragma izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig. 1</a>), y la fluoroscopia confirmó la paresia de dicho diafragma. La gasometría arterial mostró un pH de 7,43, presión arterial de oxígeno de 83<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y presión arterial de anhídrido carbónico de 36<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. No se observó desaturación (tiempo por debajo del 90% de saturación: 0,35%) en la pulsioximetría nocturna. Las pruebas de función pulmonar evidenciaron una capacidad vital forzada (FVC) de 3.240<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml (un 68% del predicho), volumen espiratorio forzado en el primer segundo (FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>) de 2.340<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml (un 65% del predicho), cociente FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>/FVC del 72%, capacidad pulmonar total de 5.820<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml (un 89% del predicho), volumen residual de 2.650<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml (un 127% del predicho), capacidad residual funcional de 3.330<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml (un 93% del predicho), capacidad de difusión del monóxido de carbono del 73% y capacidad de difusión corregida por el volumen alveolar del 86%. Las presiones inspiratoria máxima y espiratoria máxima eran de 6,11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kPa (un 57% del predicho) y 8,50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kPa (un 62% del predicho), respectivamente. Tanto la tomografía computarizada de cuello y mediastino como la resonancia magnética de médula espinal fueron normales. Los estudios de conducción del nervio frénico izquierdo demostraban una respuesta con latencia incrementada (10,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms), duración de 24,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ms, y amplitud disminuida (0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mV) respecto al lado opuesto, lo que era indicativo de afectación del nervio frénico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig. 2</a>). El electromiograma (EMG) del plexo braquial izquierdo era normal. El EMG de control realizado a los 3 meses mostró en el nervio frénico izquierdo la persistencia de latencia prolongada y baja amplitud en relación con el lado opuesto.</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La NA es una neuropatía inflamatoria e idiopática que se caracteriza por el inicio agudo de dolor neuropático, seguido de debilidad y atrofia de la musculatura afectada. También puede cursar con déficits sensitivos con parestesias y/o hipoestesias. La enfermedad se describió por primera vez en 1948 como una afectación únicamente del plexo braquial y se denominó síndrome de Parsonage-Turner<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> o neuritis braquial, neuropatía del plexo braquial o radiculitis braquial aguda. Posteriormente se observó neuropatía concomitante o aislada de otros nervios periféricos. La afectación concomitante del nervio frénico es rara en la NA<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, y la neuropatía frénica bilateral o unilateral aislada es incluso más infrecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente presentaba dolor en el hemitórax izquierdo de perfil neurálgico con afectación diafragmática homolateral aislada, que se confirmó mediante EMG. La ausencia de una causa específica tras realizar un estudio exhaustivo y el dolor neuropático son los criterios utilizados para el diagnóstico de una NA con afectación del nervio frénico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la serie de Tsao et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, de los 33 pacientes con parálisis frénica idiopática, 7 casos con NA presentaban afectación de otro nervio motor típico de NA y 10 casos tenían afectación aislada del nervio frénico.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia de la NA es de 2-3 por 100.000 personas por año, con un pico de incidencia entre la tercera y quinta décadas. Predomina en varones con una relación 2-4:1. Se describió una variante hereditaria autosómica dominante (NA hereditaria), la cual predispone a ataques recurrentes de neuropatía periférica. Los estudios genéticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> indican un defecto en el cromosoma 17q24–q25. La afectación extrabraquial es más frecuente (56%) en el subtipo hereditario que en el esporádico (17%). Aunque se desconoce la etiología, se baraja un mecanismo patogénico autoinmunitario que conduciría a la desmielinización focal o degeneración axonal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib12"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El cuadro típico de la NA es dolor intenso de inicio súbito en el hombro, seguido de debilidad y atrofia en los músculos inervados por C5–C7<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4,13</span></a>. Puede haber irradiación a la escápula, y el dolor neuropático afecta sobre todo por la noche<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib14"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. La afectación de otros nervios periféricos produce diversos síndromes clínicos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib15"><span class="elsevierStyleSup">15–17</span></a>. La duración del dolor es de aproximadamente 30 días y en un tercio de los pacientes persiste un dolor crónico, refractario a analgésicos habituales. En nuestro caso el dolor intenso, lancinante, desencadenado por los esfuerzos realizados con el brazo izquierdo persiste a los 6 meses.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico es muy difícil si no existe la debilidad muscular de las extremidades superiores que es típica de la enfermedad. La sospecha se basa en la presencia de dolor neuropático agudo en los hombros y extremidades superiores o parálisis diafragmática inexplicada. Es necesario descartar las causas comunes de neuropatía periférica como infección, enfermedades autoinmunitarias, diabetes y vasculitis. La EMG con estudio de conducción del nervio puede demostrar bloqueos de conducción parcheada y servir para excluir una monorradiculopatía o neuropatía por atrapamiento. En caso de afectación del plexo braquial, la resonancia magnética cervical es generalmente normal, excepto la hiperintensidad T2. La afectación del nervio frénico también puede sospecharse a partir de los datos de función pulmonar, que muestran restricción y disminución de las presiones inspiratorias, con capacidad residual funcional conservada. El volumen espiratorio de reserva y la presión espiratoria máxima están generalmente conservados en la parálisis frénica aislada. La disminución del volumen espiratorio de reserva hace pensar en afectación de los nervios de los músculos accesorios, y en este caso puede cursar con importante disnea, que es inusual en una parálisis frénica unilateral aislada.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo suele ser conservador y consiste en analgésicos, fisioterapia y tranquilizar al paciente. Los corticoides se utilizaron para mitigar el dolor, pero no demostraron influencia alguna en el curso de la enfermedad. En pacientes con gran disnea la plicatura del diafragma puede aliviar los síntomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib18"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>, pero debe retrasarse como mínimo 2 años, ya que se observan recuperaciones tardías.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pronóstico de la NA típica sin afectación del nervio frénico es bueno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib13"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>, con resolución completa en más del 90% de los casos a los 3 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Sin embargo, 3 de los 4 casos con afectación del nervio frénico comunicados por Tsairis et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> tenían hemidiafragmas inmóviles en la fluoroscopia entre 2 años y medio y 4 después del inicio de la enfermedad. Varios autores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5,7,19,20</span></a> coinciden en que la recuperación del nervio frénico requiere más tiempo que la de los nervios de extremidades, pues tarda hasta 3 años.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión queremos destacar la importancia que tiene la sospecha de NA como causa de parálisis diafragmática unilateral dolorosa, porque el diagnóstico es fundamentalmente clínico y los estudios de imagen sólo sirven para excluir otras causas de parálisis frénica unilateral.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:8 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres166742" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec154975" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres166743" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec154974" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Observación clínica" ] 6 => array:1 [ "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2009-08-01" "fechaAceptado" => "2009-09-22" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec154975" "palabras" => array:4 [ 0 => "Neuropatía" 1 => "Neuralgia amiotrófica" 2 => "Parálisis diafragmática" 3 => "Nervio frénico" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec154974" "palabras" => array:4 [ 0 => "Neuropathy" 1 => "Amyotrophic neuralgia" 2 => "Diaphragm paralysis" 3 => "Phrenic nerve" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La neuralgia amiotrófica es una neuropatía inflamatoria e idiopática que se caracteriza por dolor neuropático. Se describió por primera vez en 1948 como una afectación sólo del plexo braquial y se denominó síndrome de Parsonage-Turner. Aunque este síndrome es más frecuente en el plexo braquial, puede afectar de forma concomitante o aislada al nervio frénico, y en esta circunstancia el diagnóstico es muy difícil si no hay alta sospecha clínica.</p><p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un paciente con neuralgia amiotrófica cuya única manifestación fue la afectación frénica izquierda, y destacamos la refractariedad del dolor a los analgésicos, así como la persistencia de los síntomas y de la alteración diafragmática durante más de 6 meses.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Amyotrophic neuralgia is an inflammatory and idiopathic neuropathy which is characterised by neuropathic pain. 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Although this syndrome is more common in the brachial plexus, it can concomitantly, or in isolation affect the phrenic nerve, and in this case the diagnosis is very difficult if there is no high clinical suspicion.</p><p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present a case of a patient with amyotrophic neuralgia in which the only sign was left phrenic involvement, and we highlight the resistance of the pain to analgesics, as well as the persistence of the symptoms and diaphragm problems for over 6 months.</p>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 829 "Ancho" => 970 "Tamanyo" => 111337 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía de tórax posteroanterior. 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| 2024 October | 407 | 36 | 443 |
| 2024 September | 362 | 40 | 402 |
| 2024 August | 301 | 44 | 345 |
| 2024 July | 261 | 27 | 288 |
| 2024 June | 281 | 45 | 326 |
| 2024 May | 259 | 40 | 299 |
| 2024 April | 170 | 31 | 201 |
| 2024 March | 213 | 49 | 262 |
| 2024 February | 227 | 51 | 278 |
| 2023 July | 1 | 0 | 1 |
| 2023 June | 13 | 6 | 19 |
| 2023 March | 106 | 6 | 112 |
| 2023 February | 750 | 38 | 788 |
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| 2022 November | 1115 | 50 | 1165 |
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| 2020 June | 766 | 40 | 806 |
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| 2018 November | 998 | 39 | 1037 |
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| 2018 July | 1 | 0 | 1 |
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| 2017 September | 194 | 7 | 201 |
| 2017 August | 227 | 18 | 245 |
| 2017 July | 179 | 15 | 194 |
| 2017 June | 211 | 15 | 226 |
| 2017 May | 225 | 14 | 239 |
| 2017 April | 183 | 14 | 197 |
| 2017 March | 227 | 25 | 252 |
| 2017 February | 259 | 7 | 266 |
| 2017 January | 216 | 15 | 231 |
| 2016 December | 292 | 12 | 304 |
| 2016 November | 458 | 13 | 471 |
| 2016 October | 520 | 31 | 551 |
| 2016 September | 554 | 32 | 586 |
| 2016 August | 530 | 19 | 549 |
| 2016 July | 444 | 16 | 460 |
| 2016 June | 421 | 25 | 446 |
| 2016 May | 472 | 37 | 509 |
| 2016 April | 317 | 2 | 319 |
| 2016 March | 375 | 5 | 380 |
| 2016 February | 366 | 7 | 373 |
| 2016 January | 435 | 29 | 464 |
| 2015 December | 379 | 24 | 403 |
| 2015 November | 521 | 39 | 560 |
| 2015 October | 413 | 6 | 419 |
| 2015 September | 351 | 0 | 351 |
| 2015 August | 375 | 0 | 375 |
| 2015 July | 452 | 0 | 452 |
| 2015 June | 378 | 0 | 378 |
| 2015 May | 468 | 0 | 468 |
| 2015 April | 309 | 0 | 309 |
| 2015 March | 357 | 0 | 357 |
| 2015 February | 370 | 0 | 370 |
| 2015 January | 327 | 0 | 327 |
| 2014 December | 336 | 0 | 336 |
| 2014 November | 369 | 0 | 369 |
| 2014 October | 421 | 0 | 421 |
| 2014 September | 307 | 0 | 307 |
| 2014 August | 326 | 0 | 326 |
| 2014 July | 401 | 0 | 401 |
| 2014 June | 413 | 0 | 413 |
| 2014 May | 442 | 0 | 442 |
| 2014 April | 348 | 0 | 348 |
| 2014 March | 385 | 0 | 385 |
| 2014 February | 372 | 0 | 372 |
| 2014 January | 254 | 0 | 254 |
| 2013 December | 219 | 0 | 219 |
| 2013 November | 251 | 0 | 251 |
| 2013 October | 254 | 0 | 254 |
| 2013 September | 266 | 0 | 266 |
| 2013 August | 282 | 0 | 282 |
| 2013 July | 211 | 0 | 211 |
| 2013 June | 172 | 0 | 172 |
| 2013 May | 144 | 0 | 144 |
| 2013 April | 114 | 0 | 114 |
| 2013 March | 48 | 0 | 48 |
| 2000 January | 1938 | 0 | 1938 |
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