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sin afectaci&#243;n medular&#46; Sin antecedentes neumol&#243;gicos de inter&#233;s&#46; En el momento del ingreso&#44; incluido un a&#241;o en lista de espera para trasplante hepatorrenal&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consultaba por episodio febril de 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de evoluci&#243;n&#44; asociando como &#250;nica sintomatolog&#237;a tos productiva escasa&#46; A la exploraci&#243;n destacaba buen estado general&#44; astenia&#44; discreta polipnea y subcrepitantes finos en base pulmonar derecha&#46; La anal&#237;tica mostr&#243; prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva 220<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l y procalcitonina 7&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#44; deterioro de creatinina y agudizaci&#243;n de pancitopenia basal&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax fue normal&#46; Pensando como primera opci&#243;n en una sepsis de origen digestivo se instaur&#243; tratamiento con meropenem&#44; quedando afebril 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h despu&#233;s y mejorando los par&#225;metros infecciosos&#46; Se descartaron los focos urinario&#44; gastrointestinal&#44; otorrinolaringol&#243;gico y la neumon&#237;a&#46; A pesar de la mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; persist&#237;an crepitantes pulmonares bilaterales y migratorios&#44; manteniendo saturaci&#243;n de ox&#237;geno normal en todo momento&#44; por lo que durante la semana de ingreso se realizaron&#58; gammagraf&#237;a de ventilaci&#243;n-perfusi&#243;n pulmonar&#44; normal&#59; espirometr&#237;a&#44; patr&#243;n mixto&#59; capacidad de difusi&#243;n pulmonar de mon&#243;xido de carbono&#44; l&#237;mite bajo de normalidad&#44; y finalmente TAC de alta resoluci&#243;n &#40;TCAR&#41; tor&#225;cico que confirm&#243; la sospecha diagn&#243;stica de BO &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#44; patr&#243;n en mosaico&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo de la BO es complejo e interfer&#237;a en la actuaci&#243;n sobre nuestro paciente&#44; otorgando un pron&#243;stico desfavorable&#46; Por una parte&#44; la BO contraindicaba el trasplante hepatorrenal y&#44; a su vez&#44; la curaci&#243;n de una posible futura BO evolucionada&#44; requerir&#237;a probablemente de un trasplante pulmonar que quedaba excluido por su insuficiencia renal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Qued&#243; excluido de lista de trasplante hepatorrenal&#46; Se instaur&#243; tratamiento pulmonar con budesonida inhalada &#40;800<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;d&#237;a&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; salbutamol a demanda y azitromicina &#40;250<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;3 d&#237;as semana&#41;&#46; La BO postinfecciosa se plante&#243; como etiolog&#237;a probable&#44; quedando desplazada tras confirmar en 2 muestras nasofar&#237;ngeas la ausencia de reacci&#243;n en cadena de la polimerasa &#40;PCR&#41; de virus respiratorios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; as&#237; la inmunosupresi&#243;n cr&#243;nica&#44; condicionada por la pancitopenia secundaria al hiperesplenismo mantenido&#44; decant&#243; a pensar en ella como etiolog&#237;a probable de la BO y se realiz&#243; esplenectom&#237;a&#44; presentando de manera inmediata a la cirug&#237;a mejor&#237;a de su neutropenia y trombocitopenia&#46; La anemia persisti&#243; debido a su situaci&#243;n de insuficiencia renal cr&#243;nica&#46; Tras 3 meses de tratamiento neumol&#243;gico&#44; no presentaba s&#237;ntomas&#44; la espirometr&#237;a fue normal y el TCAR evidenci&#243; ausencia de lesiones&#46; Dada la resoluci&#243;n de la BO y la pancitopenia se retir&#243; tratamiento neumol&#243;gico y volvi&#243; a ser incluido en lista de trasplante&#44; que lleg&#243; 6 meses despu&#233;s con evoluci&#243;n satisfactoria actualmente&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La BO es un s&#237;ndrome cl&#237;nico caracterizado por la obstrucci&#243;n cr&#243;nica e irreversible al flujo de aire secundario a cambios inflamatorios asociados a fibrosis en la v&#237;a a&#233;rea de peque&#241;o tama&#241;o<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;5</span></a>&#46; La etiolog&#237;a m&#225;s frecuente en ni&#241;os son la postinfecciosa y la inmunosupresi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; La cl&#237;nica&#44; en la mayor&#237;a&#44; es muy inespec&#237;fica&#44; por lo que la aproximaci&#243;n diagn&#243;stica inicial resulta dif&#237;cil<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; Ante la sospecha de BO debe realizarse espirometr&#237;a que mostrar&#225; un patr&#243;n obstructivo fijo y TCAR &#40;inspiraci&#243;n y espiraci&#243;n&#41; en el que podremos observar el caracter&#237;stico &#171;patr&#243;n en mosaico&#187; &#40;zonas de atrapamiento a&#233;reo con otras de atelectasia y dilataci&#243;n bronquial&#41;&#46; No suele precisarse biopsia si se dispone de TCAR<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El tratamiento inicial consiste en terapia combinada con glucocorticoides inhalados&#44; 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Carta científica
Bronquiolitis obliterante en paciente con poliquistosis hepatorrenal en lista para trasplante
Bronchiolitis obliterans in a transplant-waitlisted patient with hepatorenal polycystic disease
Laura Ibáñez Beltrána,
Corresponding author
lauraib_6@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Jose María García Sánchezb, Isidoro Cortell Aznara, Santiago Mendizábal Oteizac
a Servicio de Neumología Infantil, Hospital Universitario y Politécnico La Fe, Valencia, España
b Servicio de Cirugía Plástica, Estética y Reparadora, Hospital Universitario y Politécnico La Fe, Valencia, España
c Servicio de Nefrología Infantil, Hospital Universitario y Politécnico La Fe, Valencia, España
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sin afectaci&#243;n medular&#46; Sin antecedentes neumol&#243;gicos de inter&#233;s&#46; En el momento del ingreso&#44; incluido un a&#241;o en lista de espera para trasplante hepatorrenal&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consultaba por episodio febril de 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de evoluci&#243;n&#44; asociando como &#250;nica sintomatolog&#237;a tos productiva escasa&#46; A la exploraci&#243;n destacaba buen estado general&#44; astenia&#44; discreta polipnea y subcrepitantes finos en base pulmonar derecha&#46; La anal&#237;tica mostr&#243; prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva 220<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l y procalcitonina 7&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#44; deterioro de creatinina y agudizaci&#243;n de pancitopenia basal&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax fue normal&#46; Pensando como primera opci&#243;n en una sepsis de origen digestivo se instaur&#243; tratamiento con meropenem&#44; quedando afebril 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h despu&#233;s y mejorando los par&#225;metros infecciosos&#46; Se descartaron los focos urinario&#44; gastrointestinal&#44; otorrinolaringol&#243;gico y la neumon&#237;a&#46; A pesar de la mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; persist&#237;an crepitantes pulmonares bilaterales y migratorios&#44; manteniendo saturaci&#243;n de ox&#237;geno normal en todo momento&#44; por lo que durante la semana de ingreso se realizaron&#58; gammagraf&#237;a de ventilaci&#243;n-perfusi&#243;n pulmonar&#44; normal&#59; espirometr&#237;a&#44; patr&#243;n mixto&#59; capacidad de difusi&#243;n pulmonar de mon&#243;xido de carbono&#44; l&#237;mite bajo de normalidad&#44; y finalmente TAC de alta resoluci&#243;n &#40;TCAR&#41; tor&#225;cico que confirm&#243; la sospecha diagn&#243;stica de BO &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#44; patr&#243;n en mosaico&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El manejo de la BO es complejo e interfer&#237;a en la actuaci&#243;n sobre nuestro paciente&#44; otorgando un pron&#243;stico desfavorable&#46; Por una parte&#44; la BO contraindicaba el trasplante hepatorrenal y&#44; a su vez&#44; la curaci&#243;n de una posible futura BO evolucionada&#44; requerir&#237;a probablemente de un trasplante pulmonar que quedaba excluido por su insuficiencia renal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Qued&#243; excluido de lista de trasplante hepatorrenal&#46; Se instaur&#243; tratamiento pulmonar con budesonida inhalada &#40;800<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;d&#237;a&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; salbutamol a demanda y azitromicina &#40;250<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;3 d&#237;as semana&#41;&#46; La BO postinfecciosa se plante&#243; como etiolog&#237;a probable&#44; quedando desplazada tras confirmar en 2 muestras nasofar&#237;ngeas la ausencia de reacci&#243;n en cadena de la polimerasa &#40;PCR&#41; 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La etiolog&#237;a m&#225;s frecuente en ni&#241;os son la postinfecciosa y la inmunosupresi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; La cl&#237;nica&#44; en la mayor&#237;a&#44; es muy inespec&#237;fica&#44; por lo que la aproximaci&#243;n diagn&#243;stica inicial resulta dif&#237;cil<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; Ante la sospecha de BO debe realizarse espirometr&#237;a que mostrar&#225; un patr&#243;n obstructivo fijo y TCAR &#40;inspiraci&#243;n y espiraci&#243;n&#41; en el que podremos observar el caracter&#237;stico &#171;patr&#243;n en mosaico&#187; &#40;zonas de atrapamiento a&#233;reo con otras de atelectasia y dilataci&#243;n bronquial&#41;&#46; No suele precisarse biopsia si se dispone de TCAR<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El tratamiento inicial consiste en terapia combinada con glucocorticoides inhalados&#44; macr&#243;lidos y broncodilatadores beta-2 adren&#233;rgicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Cuando la enfermedad est&#225; establecida este tratamiento es de apoyo&#44; debiendo incluir inmunosupresores&#46; En pacientes evolucionados est&#225; indicado el trasplante pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro paciente la terapia pulmonar y la esplenectom&#237;a condicionaron una mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; por lo que&#44; ante la ausencia de otros datos&#44; la hip&#243;tesis etiol&#243;gica m&#225;s respaldada fue la inmunodeficiencia cr&#243;nica secundaria a la pancitopenia que gener&#243; el hiperesplenismo por fibrosis hep&#225;tica&#46;</p></span>"
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