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En la imagen superior (a), únicamente aparecen unas muy discretas opacidades alargadas en ambos vértices pulmonares; en la imagen inferior (b), se observa perdida de volumen e infiltrados pleuro- parenquimatosos de aspecto fibrótico. En la figura 2c se muestra una imagen de TCAR en un corte a la altura de la carina traqueal. Se muestra distorsión de la arquitectura pulmonar, con presencia de engrosamientos pleurales y opacidades parenquimatosas alargadas por fibrosis (ventana pulmonar).</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fibroelastosis pleuropulmonar (FEPP) es una entidad clínico patológica incluida dentro del grupo de la neumonías intersticiales idiopáticas (NII) raras en la última clasificación de la <span class="elsevierStyleItalic">American Thoracic Society/European Respiratory Society</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0180"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Existen series de casos descritos de fibrosis pulmonar en lóbulos superiores (enfermedad de Amitani) con características similares a la FEPP publicados a principios de la década de los 90, especialmente en la literatura no inglesa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0185"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Sin embargo, su caracterización oficial fue realizada en 2004 por Frankel et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, quienes describieron los hallazgos clínicos radiológicos e histológicos en una serie de 5 pacientes y propusieron la FEPP como una entidad diferenciada dentro de las enfermedades pulmonares intersticiales difusas (EPID). Desde entonces han sido publicados aproximadamente un centenar de casos en la literatura que han permitido ampliar el conocimiento acerca de las particularidades de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0200"><span class="elsevierStyleSup">5–24</span></a>. Esta se caracteriza por la afectación pleural y parenquimatosa de predominio en los lóbulos superiores, con fibrosis pleural y fibroelastosis subpleural. El neumotórax es una complicación frecuentemente descrita en estos pacientes, siendo en algunos casos la primera manifestación de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0185"><span class="elsevierStyleSup">2,8,21</span></a>. Su etiología es desconocida, sin embargo existe un creciente interés científico por su identificación en pacientes trasplantados de médula ósea, de pulmón y tras tratamiento con quimioterapia. También se ha relacionado con infecciones pulmonares recurrentes, con trastornos inmunitarios, así como también han sido comunicados casos familiares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la presente revisión se discutirán los aspectos más relevantes de FEPP, con énfasis en los criterios diagnósticos propuestos. Asimismo, se comentará brevemente las nuevas hipótesis fisiopatológicas que consideran que esta entidad puede ser la respuesta final a diferentes <span class="elsevierStyleItalic">insultos</span> pulmonares, y que puede constituir un nuevo fenotipo patológico dentro del espectro de ciertos trastornos, como la disfunción crónica del injerto pulmonar.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Características epidemiológicas y entidades asociadas</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Según la información obtenida de los casos comunicados en la literatura, la edad de inicio de la FEPP comprende un amplio rango de edad. Es una entidad que afecta con mayor frecuencia a adultos jóvenes (tercera a cuarta década de la vida), con una media de edad de 57 años<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0300"><span class="elsevierStyleSup">25,26</span></a>. No existe un claro predominio de género.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tabaquismo no parece ser un factor de riesgo para el desarrollo de esta enfermedad. En cambio, la exposición al asbesto o aluminio y antígenos aviares sí son antecedentes que se han recogido en algunas series<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0185"><span class="elsevierStyleSup">2,7,11</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una asociación descrita con frecuencia con la FEPP ha sido el antecedente de tratamiento oncológico previo con radioterapia y quimioterapia, especialmente con agentes alquilantes como la ciclofosfamida o la nitrosurea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0275"><span class="elsevierStyleSup">20,27,28</span></a>. El intervalo de desarrollo de la FEPP posterior a la administración de estos tratamientos presenta gran variabilidad en los casos publicados, desde 6 meses hasta los 16 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0315"><span class="elsevierStyleSup">28</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varias series han descrito la FEPP como complicación tras el trasplante de médula ósea y el trasplante de pulmón<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0215"><span class="elsevierStyleSup">8,10,11,13,16,23,24</span></a>. En algunos de estos casos se ha comunicado la coexistencia de focos de bronquiolitis obliterante (BO) o de daño alveolar difuso. Algunos autores postulan que esta última lesión puede preceder a la FEPP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">10,24,26</span></a>. También se ha especulado que la FEPP puede formar parte del espectro de manifestaciones del rechazo crónico pulmonar como un fenotipo restrictivo, funcional e histológicamente diferente al clásico síndrome de BO. Este último se caracteriza por por un descenso irreversible en el volumen espiratorio en el primer segundo (FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>) y obliteración fibrótica de la pequeña vía aérea de los pulmones trasplantados. Cuando el rechazo se acompaña de los cambios histológicos de la FEPP, además de la caída del FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span> se presenta una disminución de la capacidad vital forzada (FVC) y de la capacidad pulmonar total (CPT), siendo de peor pronóstico que el síndrome de BO<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">10,24,26</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta asociación también implica un potencial trasfondo autoinmune en su patogénesis. Títulos altos de anticuerpos antinucleares y de factor reumatoide se han observado en algunas series<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">4,11</span></a>, así como la coexistencia de enfermedades autoinmunes como la espondilitis anquilopoyética o colitis ulcerosa, entre otras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pacientes con historia familiar de EPID han sido publicados tanto en la serie de Frankel et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> como en la realizada por Reddy et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. El antecedente en algunos casos de infecciones respiratorias recurrentes previas al diagnóstico de la FEPP ha llevado a plantear la hipótesis de que la inflamación repetida puede ser otro factor que predisponga a su desarrollo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11–13</span></a>. El resumen de las entidades asociadas a la FEPP se muestra en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Características clínicas</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentación más habitual es la disnea de esfuerzo y la tos seca de aparición insidiosa. La pérdida de peso también es un síntoma frecuentemente referido.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presencia de dolor pleurítico puede ser secundaria a un neumotórax espontáneo y puede ser el primer síntoma en algunos pacientes. Se puede decir que el neumotórax es una complicación característica en la historia natural de la FEPP. Esta alteración puede ser secundaria a los cambios parenquimatosos, como los quistes en los ápices fibrosos, la reacción pleural alterada por el estrés friccional o la hipovascularización en la zona afectada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0305"><span class="elsevierStyleSup">26,28</span></a>. La reabsorción espontánea del neumotórax es infrecuente en la FEPP, además, la fuga persistente tras su tratamiento y una reexpansión lenta del pulmón afectado es un hecho común<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0215"><span class="elsevierStyleSup">8,21,28</span></a>. El neumotórax iatrogénico también puede presentarse tras la biopsia quirúrgica.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las acropaquias y los crepitantes secos en <span class="elsevierStyleItalic">velcro</span> son hallazgos mucho menos frecuentes en estos pacientes, comparados con los pacientes con otras NII como la fibrosis pulmonar idiopática (FPI)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La deformidad de la caja torácica o «tórax aplanado» (debida a una disminución entre el diámetro anteroposterior y el diámetro transverso del tórax) es un signo clínico común, y es un indicador de progresión de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3,28–30</span></a>. Existen diversas series asiáticas que describen un índice de masa corporal bajo o en el límite inferior de la normalidad, característica que denominan <span class="elsevierStyleItalic">slender stature</span><a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3,9,12,29</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Características funcionales</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El patrón ventilatorio restrictivo es similar al de la FPI; se presenta con una relación FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>/FVC aumentada y una disminución de la FVC y de la CPT. Sin embargo, también se observa un aumento de la relación entre el volumen residual (VR) y la CPT. Este rasgo funcional particular se deriva del colapso por la fibrosis de los lóbulos superiores, que puede conllevar a una hipersinsuflación compensatoria en los lóbulos inferiores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3,9</span></a>. La difusión alveolar (DLco) se encuentra reducida y el cociente con el volumen alveolar (DLco/VA) puede estar normal o discretamente disminuido. La hipoxemia arterial y la hipercapnia aparecen conforme la enfermedad progresa. Watanabe et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0235"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> describieron una rápida caída anual de la FVC en 7 pacientes con una media de declive del 20%. La caída acelerada de la FVC también ha sido un hallazgo remarcable en otra serie asiática recientemente descrita de 12 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0320"><span class="elsevierStyleSup">29</span></a>. Este dato parece indicar que la evolución de la FEPP tiene una mayor tendencia hacia la progresión rápida.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Características radiológicas</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos radiológicos de la FEPP pueden ser fundamentales en el diagnóstico de sospecha de esta entidad. En la radiografía de tórax el hallazgo más frecuente es el engrosamiento pleural irregular apical bilateral en la fase inicial de la enfermedad; este hallazgo puede observarse incidentalmente en pacientes aún asintomáticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, y fácilmente pasa inadvertido al confundirse con casquetes apicales.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Posteriormente, aparece una retracción hiliar ascendente y elevación diafragmática que traduce una pérdida de volumen pulmonar a expensas de los lóbulos superiores (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> A). Un hallazgo característico de la FEPP es el «aplanamiento» de la caja torácica acorde al signo observado en la exploración clínica. Este hallazgo puede apreciarse en la proyección lateral, y se traduce por una marcada disminución del diámetro antero-posterior de la caja torácica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B). A medida que progresa la enfermedad se pueden apreciar opacidades reticulares y nodulares subpleurales en los lóbulos superiores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Estas alteraciones inicialmente respetan los otros lóbulos pulmonares. Durante la evolución pueden aparecer signos de fibrosis con pérdida de volumen pulmonar, aparición de bullas o quistes en los lóbulos superiores y, además, los cambios fibróticos pueden extenderse a los lóbulos adyacentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3,11</span></a>.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la tomografía computarizada de alta resolución (TCAR) se observan engrosamientos pleurales prominentes, asociados a signos de fibrosis (bronquiectasias de tracción, distorsión de la arquitectura pulmonar, pérdida de volumen), reticulación, más marcada en los lóbulos superiores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">7,9,11</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>A). A medida que la enfermedad progresa las opacidades reticulares y los signos de fibrosis se extienden al resto de los campos pulmonares (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B). En contraste con los hallazgos mucho más pronunciados en los campos superiores y medios, los cambios radiológicos en las bases pulmonares son leves o mínimos, e incluso pueden encontrarse ausentes (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la serie de 12 pacientes descritos por Reddy et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> los hallazgos de TCAR mostraron cambios de fibrosis en regiones alejadas de los engrosamientos pleuro-parenquimatosos, simulando un patrón de posible neumonía intersticial usual (NIU) o de neumonía intersticial no específica. Además, en los estudios radiológicos de seguimiento disponibles en 6 pacientes, 5 mostraron estabilidad o leve progresión de los cambios pleuro-parenquimatosos, mientras que en un paciente se observó marcada progresión de los signos de fibrosis.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El neumotórax puede complicar el curso de la enfermedad y ser recurrente (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Puede ser espontáneo o iatrogénico después de procedimientos intervencionistas o quirúrgicos, y de difícil tratamiento debido a la presencia de fístulas bronco-pleurales, probablemente secundarias a una capacidad limitada de curación del tejido pulmonar dañado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico radiológico diferencial se realiza con aquellas entidades que afectan predominantemente los lóbulos superiores, como la sarcoidosis en estadio avanzado con fibrosis, la fibrosis posradioterapia y el casquete apical. Esta última entidad afecta a pacientes ancianos con historia de tabaquismo y no suele presentar empeoramiento evolutivo ni funcional ni radiológico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0305"><span class="elsevierStyleSup">26</span></a>. Por otra parte, los casquetes apicales están localizados en los vértices pulmonares, mientras que la FEPP, aunque de predominio en los campos superiores, tiene una distribución subpleural más difusa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0215"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Características histológicas</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La similitud de las características histológicas y radiológicas descritas en los casos de FEPP han servido como base para proponer una serie de criterios para establecer un patrón «definitivo» y otro como «consistente» con FEPP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11,24,26</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0010">tabla 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="tbl0010"></elsevierMultimedia><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos histológicos más relevantes de la FEPP son la fibrosis de la pleura visceral y fibroelastosis subpleural y parenquimatosa. Esta se extiende a las paredes alveolares adyacentes, con deposición de colágeno, predominantemente en los lóbulos superiores (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig. 4</a>). Sin embargo, hay casos descritos en donde el hallazgo del engrosamiento pleural está ausente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11,17,28,29</span></a>. La transición entre las lesiones y el parénquima normal suele ser abrupta. Pueden existir pocos focos fibroblásticos y una cantidad variable de infiltrado linfocitario. La elastosis no es un hallazgo histológico exclusivo de la FEPP, ya que lo pueden presentar otras NII. Sin embargo, en un estudio en el cual comparaban la cantidad de fibras elásticas entre un grupo de pacientes con FPI y otro con FEPP, se observó que estos últimos presentaban una cantidad significativamente más elevada de fibras elásticas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0270"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a>. Otra particularidad histológica descrita es que la FEPP puede coexistir con otros patrones de EPID (NIU, neumonía intersticial no específica, neumonitis por hipersensibilidad, inclusive con patrón de neumonía intersticial no clasificable) como se ha comentado previamente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">10,11,26</span></a><span class="elsevierStyleSup">,</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0320"><span class="elsevierStyleSup">29</span></a>. Recientemente, Oda et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0260"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a> demostraron que los pacientes con FEPP y coexistencia de NIU presentaban peor supervivencia.</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como se ha comentado en apartados anteriores, la presencia concurrente de BO y de daño alveolar difuso reportada en algunos casos de pacientes trasplantados de pulmón hace pensar que la FEPP pueda manifestarse como una complicación tardía de la enfermedad de injerto contra huésped<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0225"><span class="elsevierStyleSup">10,24,31–35</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se ha descrito ningún patrón característico en el lavado broncoalveolar.</p></span></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Pronóstico y tratamiento</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los datos procedentes de los casos publicados acerca del pronóstico de la FEPP son heterogéneos: mientras que en algunos casos se describe una evolución lentamente progresiva, en otros existe rápido deterioro clínico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0185"><span class="elsevierStyleSup">2,11,25,29</span></a>. Como en otras NII, el curso evolutivo depende en parte del momento en el que se realiza el diagnóstico. De aquí la importancia de difundir sus características para elevar el nivel de sospecha diagnóstica, sobre todo en los grupos de riesgo (por ejemplo en pacientes postrasplantados de pulmón, médula ósea o tratados previamente con quimioterapia). Ha de tenerse en cuenta por parte del equipo multidisciplinar la propensión de estos pacientes a realizar neumotórax. Algunos autores proponen que la familiarización con los hallazgos clínicos y radiológicos podrían evitar la necesidad de biopsia quirúrgica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0315"><span class="elsevierStyleSup">28</span></a>. Sería intersante analizar la rentabilidad de otras técnicas diagnósticas como la criobiopsia, ya que potencialmente podría minimizar los riesgos y conseguir un adecuado diagnóstico histopatológico.</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad no existe ningún tratamiento que haya demostrado su eficacia en esta enfermedad. Los pacientes han sido tratados de forma empírica con corticoides, N-acetil cisteína y diversos inmunosupresores, sin evidencia clara de mejoría<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11,29</span></a>. La oxigenoterapia está indicada en los casos que desarrollan insuficiencia respiratoria, mientras que el trasplante pulmonar es la opción en los pacientes que cumplan los criterios. Nuestro grupo ha comunicado recientemente un caso trasplantado satisfactoriamente con 24 meses de supervivencia hasta la actualidad (datos no publicados).</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Son necesarios estudios multicéntricos, registros internacionales y estudios en modelos animales que puedan ayudar a un mejor conocimiento de la historia natural de la FEPP, de su etiopatogenia y de sus factores desencadenantes. Tal vez de esta forma comprenderíamos que no estamos ante una entidad tan infrecuente como se pensaba inicialmente, a la vez que se podrían establecer estrategias de diagnóstico precoz y opciones adecuadas para su tratamiento.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Financiación</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Karina Portillo Carroz es beneficiaria de una beca <span class="elsevierStyleItalic">ayuda para la investigación</span> de la Sociedad Española de Neumología y Cirugía Torácica (2013) y de una beca <span class="elsevierStyleItalic">EPID–futuro</span> patrocinada por Roche (2013)</p></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:13 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres559998" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec576171" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres559997" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec576170" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Características epidemiológicas y entidades asociadas" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Características clínicas" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Características funcionales" ] 8 => array:3 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Características radiológicas" "secciones" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Características histológicas" ] ] ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Pronóstico y tratamiento" ] 10 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Financiación" ] 11 => array:2 [ "identificador" => "sec0045" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 12 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2015-03-09" "fechaAceptado" => "2015-05-04" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec576171" "palabras" => array:3 [ 0 => "Fibroelastosis pleuropulmonar" 1 => "Neumotórax" 2 => "Neumonía intersticial idiopática" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec576170" "palabras" => array:3 [ 0 => "Pleuroparenchymal fibroelastosis" 1 => "Pneumothorax" 2 => "Idiopathic interstitial pneumonia" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La fibroelastosis pleuropulmonar (FEPP) es una entidad rara que ha sido recientemente incluida en el último consenso internacional multidisciplinar sobre neumonías intersticiales idiopáticas. Comparte rasgos clínicos con otras neumonías intersticiales crónicas (disnea de esfuerzo, tos seca, entre otros), y radiológicamente se caracteriza por afectación pleural y pulmonar de predominio en lóbulos superiores. Sus principales hallazgos histológicos incluyen fibrosis de la pleura visceral con prominente fibroelastosis subpleural y parenquimatosa. El conocimiento de sus características se basa en el creciente número de casos descritos en la literatura, por lo cual se desconocen varios aspectos sobre su etiología, patogénesis e historia natural. Aunque algunos casos han sido identificados como idiopáticos, la FEPP ha sido asociada como complicación tras el trasplante de médula ósea, trasplante pulmonar y tratamiento con quimioterapia, especialmente con agentes alquilantes. El neumotórax espontáneo o iatrogénico tras las pruebas invasivas para su diagnóstico es una complicación frecuentemente comunicada. La evolución descrita de la FEPP es variable, desde lentamente progresiva hasta casos con rápido deterioro clínico. No hay ningún tratamiento con evidencia de eficacia, y el trasplante pulmonar se erige como la única opción en aquellos pacientes que cumplan los criterios. El reconocimiento y difusión de las características de esta entidad son fundamentales para elevar el grado de sospecha clínica y permitir un adecuado manejo diagnóstico por parte del equipo multidisciplinar.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Pleuroparenchymal fibroelastosis (PPFE) is a rare disease that has been recently included in the updated consensus on idiopathic interstitial pneumonias. It shares some clinical features with other chronic interstitial pneumonias (dyspnea, dry cough), and is radiologically characterized by pleural and subpleural parenchymal fibrosis and elastosis, mainly in the upper lobes. The main histological findings include pleural fibrosis and prominent subpleural and parenchymal fibroelastosis. Its characterization is based on the increasing number of cases reported in the literature, so several aspects of the etiology, pathogenesis and natural history are still unknown. Although some cases have been described as idiopathic, PPFE has been reported as a complication after bone marrow transplantation, lung transplantation and chemotherapy, especially with alkylating agents.Spontaneous or iatrogenic pneumothorax is a frequently reported complication of invasive diagnostic tests for identifying PPFE. The disease course is variable, ranging from slow progression to rapid clinical deterioration. 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En la imagen superior (a), únicamente aparecen unas muy discretas opacidades alargadas en ambos vértices pulmonares; en la imagen inferior (b), se observa perdida de volumen e infiltrados pleuro- parenquimatosos de aspecto fibrótico. En la figura 2c se muestra una imagen de TCAR en un corte a la altura de la carina traqueal. Se muestra distorsión de la arquitectura pulmonar, con presencia de engrosamientos pleurales y opacidades parenquimatosas alargadas por fibrosis (ventana pulmonar).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1030 "Ancho" => 975 "Tamanyo" => 130743 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0060" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Tomografía axial computarizada de alta resolución (TCAR). En esta reconstrucción coronal se pone de manifiesto un neumotórax derecho y la presencia de infiltrados pulmonares fibróticos en ambos vértices pulmonares (cabezas de flecha).</p>" ] ] 3 => array:7 [ "identificador" => "fig0020" "etiqueta" => "Figura 4" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr4.jpeg" "Alto" => 986 "Ancho" => 1300 "Tamanyo" => 356766 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0065" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia quirúrgica de lóbulo superior derecho de una paciente mujer de 40 años con el diagnóstico de fibroelastosis pleuropulmonar. a) Las estructuras alveolares estan completamente obliteradas debido a la acumulación de material elastótico en la pared (tinción de hematoxilina-eosina). b) Se muestran estos cambios con mayor aumento y se observa la presencia de muy escaso infiltrado linfocitario. c) Mediante la tinción para fibras elásticas de Van Gieson se relata el contenido elastóstico de la pared y se observa que la luz alveolar está sustituida por tejido conectivo laxo. d) Mediante la autofluorescencia se puede apreciar la presencia de numerosas fibras elásticas en el mismo campo de la imagen 4b.</p>" ] ] 4 => array:7 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "tabla" => array:2 [ "leyenda" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">AR: artritis reumatoide; EA: espondilitis anquilopoyética; FEPP: fibroelastosis pleuropulmonar; MAI: <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium avium</span> intracelular.</p><p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Modificada de: Watanabe<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p>" "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">FEPP idiopática \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Trasplante médula ósea \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Quimioterapia \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Trasplante pulmonar \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Radioterapia \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Infecciones de tracto respiratorio: bronquitis a repetición, <span class="elsevierStyleItalic">Aspergillus</span>, MAI \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Enfermedades autoinmunes: EA, colitis ulcerosa, psoriasis, AR \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Exposición laboral: asbesto, aluminio \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Neumonitis por hipersensibilidad \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">FEPP familiar \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab905848.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Entidades asociadas a FEPP</p>" ] ] 5 => array:7 [ "identificador" => "tbl0010" "etiqueta" => "Tabla 2" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "tabla" => array:2 [ "leyenda" => "<p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">EPID: enfermedad pulmonar intersticial difusa; TCAR: tomografía axial computarizada de alta resolución.</p><p id="spar0050" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Modificada de: Reddy et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0230"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>, Rosenbaum et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0295"><span class="elsevierStyleSup">24</span></a> y von der Thusen<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0305"><span class="elsevierStyleSup">26</span></a>.</p>" "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="table-head " align="" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Patrón definitivo \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head " align="left" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Patrón consistente \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Criterios radiológicos por TCAR \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Engrosamiento pleural en lóbulos superiores, con ausencia o menor afectación de lóbulos inferiores \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Engrosamiento pleural en lóbulos superiores, pero distribución de los cambios radiológicos no concentrado en lóbulos superiores o hallazgos típicos de otra EPID coexistente (en cualquier localización) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Criterios histopatológicos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Fibrosis de pleura visceral en lóbulos superiores con marcada y homogénea fibrosis intraalveolar con elastosis alveolar/septal (><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>80% de fibras elásticas) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Fibrosis intra-alveolar pero no asociada con fibrosis subpleural llamativa o no predominantemente debajo de la pleura o no en biopsia de lóbulos superiores \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Parénquima preservado distal a la pleura \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Presencia de infiltrado linfoplasmocitario desigual \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Presencia de algunos focos fibrobásticos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="" valign="top"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab905849.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Criterios diagnósticos de fibroelastosis pleuropulmonar (FEPP)</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:35 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0180" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "An official American Thoracic Society/European Respiratory Society statement: Update of the international multidisciplinary classification of the idiopathic interstitial pneumonias" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "W.D. 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2024 November | 23 | 12 | 35 |
2024 October | 310 | 138 | 448 |
2024 September | 371 | 104 | 475 |
2024 August | 298 | 117 | 415 |
2024 July | 345 | 96 | 441 |
2024 June | 370 | 107 | 477 |
2024 May | 391 | 72 | 463 |
2024 April | 301 | 54 | 355 |
2024 March | 339 | 58 | 397 |
2024 February | 272 | 36 | 308 |
2024 January | 26 | 0 | 26 |
2023 December | 1 | 0 | 1 |
2023 November | 2 | 4 | 6 |
2023 October | 1 | 1 | 2 |
2023 September | 2 | 4 | 6 |
2023 August | 6 | 1 | 7 |
2023 July | 8 | 0 | 8 |
2023 June | 14 | 4 | 18 |
2023 May | 4 | 1 | 5 |
2023 April | 14 | 7 | 21 |
2023 March | 117 | 13 | 130 |
2023 February | 447 | 58 | 505 |
2023 January | 432 | 63 | 495 |
2022 December | 318 | 50 | 368 |
2022 November | 510 | 71 | 581 |
2022 October | 466 | 75 | 541 |
2022 September | 426 | 69 | 495 |
2022 August | 373 | 88 | 461 |
2022 July | 328 | 88 | 416 |
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2022 February | 360 | 49 | 409 |
2022 January | 455 | 77 | 532 |
2021 December | 306 | 53 | 359 |
2021 November | 344 | 81 | 425 |
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2021 February | 421 | 51 | 472 |
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2020 December | 365 | 51 | 416 |
2020 November | 442 | 80 | 522 |
2020 October | 364 | 36 | 400 |
2020 September | 330 | 41 | 371 |
2020 August | 311 | 41 | 352 |
2020 July | 318 | 43 | 361 |
2020 June | 385 | 42 | 427 |
2020 May | 356 | 46 | 402 |
2020 April | 211 | 14 | 225 |
2020 March | 341 | 43 | 384 |
2020 February | 334 | 49 | 383 |
2020 January | 364 | 56 | 420 |
2019 December | 341 | 41 | 382 |
2019 November | 398 | 57 | 455 |
2019 October | 802 | 62 | 864 |
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2019 July | 296 | 57 | 353 |
2019 June | 320 | 58 | 378 |
2019 May | 384 | 76 | 460 |
2019 April | 264 | 51 | 315 |
2019 March | 259 | 50 | 309 |
2019 February | 257 | 51 | 308 |
2019 January | 267 | 69 | 336 |
2018 December | 195 | 65 | 260 |
2018 November | 355 | 95 | 450 |
2018 October | 506 | 82 | 588 |
2018 September | 273 | 68 | 341 |
2018 August | 1 | 0 | 1 |
2018 July | 2 | 0 | 2 |
2018 June | 6 | 0 | 6 |
2018 May | 232 | 12 | 244 |
2018 April | 230 | 36 | 266 |
2018 March | 240 | 33 | 273 |
2018 February | 156 | 27 | 183 |
2018 January | 134 | 41 | 175 |
2017 December | 140 | 43 | 183 |
2017 November | 182 | 37 | 219 |
2017 October | 198 | 36 | 234 |
2017 September | 179 | 55 | 234 |
2017 August | 162 | 57 | 219 |
2017 July | 162 | 44 | 206 |
2017 June | 172 | 60 | 232 |
2017 May | 225 | 54 | 279 |
2017 April | 100 | 33 | 133 |
2017 March | 241 | 41 | 282 |
2017 February | 395 | 79 | 474 |
2017 January | 147 | 37 | 184 |
2016 December | 141 | 23 | 164 |
2016 November | 212 | 58 | 270 |
2016 October | 190 | 62 | 252 |
2016 September | 315 | 124 | 439 |
2016 August | 319 | 115 | 434 |
2016 July | 184 | 51 | 235 |
2016 June | 211 | 76 | 287 |
2016 May | 198 | 63 | 261 |
2016 April | 152 | 4 | 156 |
2016 March | 138 | 5 | 143 |
2016 February | 128 | 19 | 147 |
2016 January | 135 | 58 | 193 |
2015 December | 14 | 12 | 26 |
2015 November | 28 | 13 | 41 |
2015 October | 102 | 6 | 108 |